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Enregistrement W4414930815 · doi:10.1093/brain/awaf379

Large-scale genetic characterization of Parkinson’s disease in the African and African admixed populations

2025· article· en· W4414930815 sur OpenAlexaff
Fulya Akçimen, Kimberly Paquette, Peter Wild Crea, Kathryn Step, Emily Waldo, Mathew J. Koretsky, Paula Saffie Awad, Charles Achoru, Funmilola Taiwo, Simon Ozomma, Gerald Onwuegbuzie, Marzieh Khani, Spencer Grant, Lukman Owolabi, Chiamaka Okereke, Olajumoke Oshinaike, Emmanuel Iwuozo, Paul Suhwan Lee, Shyngle Oyakhire, Nosakhare Osemwegie, Kensuke Daida, Sani Abubakar, Adedunni Olusanya, Mariam Isayan, Christiane Alvarez, Rami Traurig, Adebimpe Ogunmodede, Sarah Samuel, Mary B. Makarious, Rashidat Olanigan, Kristin Levine, Ewere Marie Ogbimi, Dan Vitale, Francis Odiase, FI Ojini, Olanike Odeniyi, Zih‐Hua Fang, Nkechi Obianozie, Ernest Nwazor, Tao Xie, Francisca Nwaokorie, Mahesh Padmanaban, Paul Nwani, Ejaz A. Shamim, Alero Nnama, David G. Standaert, Morenikeji Komolafe, Marissa Dean, Godwin Osaigbovo, Elizabeth A. Disbrow, Ismail O. Ishola, Ashley Rawls, Frank Imarhiagbe, Shivika Chandra, Cyril Erameh, Vanessa K. Hinson, Naomi Louie, Ahmed O. Idowu, J Solle, Scott A. Norris, Abdullahi Ibrahim, Camilla Kilbane, Gauthaman Sukumar, Lisa Shulman, Daniel Ezuduemoih, Julia Staisch, Sarah Breaux, Clifton L. Dalgard, Erin R. Foster, Abiodun Bello, Andrew Ameri, Raquel Real, Erica Ikwenu, Huw R. Morris, Roosevelt Anyanwu, Erin Furr‐Stimming, Wemimo Alaofin, Pilar Álvarez Jerez, Osigwe Agabi, Dena G. Hernandez, Rufus Akinyemi, Sampath Arepalli, Laksh Malik, Raymond Owolabi, Yakub Nyandaiti, Hampton L. Leonard, Kolawole Wahab, Oladunni Abiodun, Carlos F. Hernández, Hirotaka Iwaki, Soraya Bardien, Christine Klein, John Hardy, Henry Houlden, Kamalini Ghosh Galvelis, Mike A. Nalls, Nabila Dahodwala, Whitley W. Aamodt, Emily J. Hill, Alberto J. Espay, Stewart A. Factor, Chantale Branson, Cornelis Blauwendraat, Andrew B. Singleton, Oluwadamilola O. Ojo, Lana M. Chahine, Njideka Okubadejo, Sara Bandrés‐Ciga

Notice bibliographique

RevueBrain · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueNuclear Receptors and Signaling
Établissements canadiensCentre for Movement Disorders
Organismes subventionnairesIntramural Research ProgramNational Institute on AgingNorges IdrettshøgskoleNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNHS Innovation AcceleratorAligning Science Across Parkinson’sNational Human Genome Research InstituteDepartment of Health and Human Services, State Government of VictoriaMichael J. Fox Foundation for Parkinson's ResearchNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human Services
Mots-clésLRRK2Missense mutationDiseaseCompound heterozygosityEtiologyGenetic variationPopulationGenetic association

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Elucidating the genetic contributions to Parkinson's disease aetiology across diverse ancestries is a critical priority for the development of targeted therapies in a global context. We conducted the largest sequencing characterization of potentially disease-causing, protein-altering and splicing mutations in 710 cases and 11 827 controls from genetically predicted African or African admixed ancestries. We explored copy number variants (CNVs) and runs of homozygosity in prioritized early onset and familial cases. Our study identified rare GBA1 coding variants to be the most frequent mutations among patients with Parkinson's disease, with a frequency of 4% in our case cohort. Of the 18 GBA1 variants identified, 10 were previously classified as pathogenic or likely pathogenic, four were novel and four were reported as of uncertain clinical significance. The most common known disease-associated GBA1 variants in the Ashkenazi Jewish and European populations, p.Asn409Ser, p.Leu483Pro, p.Thr408Met and p.Glu365Lys, were not identified among the screened Parkinson's disease cases of African and African admixed ancestry. Similarly, the European and Asian LRRK2 disease-causing mutational spectrum, including LRRK2 p.Gly2019Ser and p.Gly2385Arg genetic risk factors, did not appear to play a major role in Parkinson's disease aetiology among West African ancestry populations. However, we found three heterozygous novel missense LRRK2 variants of uncertain significance, with two (p.Glu268Ala and p.Arg1538Cys) displaying higher frequencies in the African ancestry population reference datasets. Structural variant analyses revealed the presence of PRKN CNVs with a frequency of 0.7% in African and African admixed cases, with 66% of CNVs detected being compound heterozygous or homozygous in early-onset cases, providing further insights into the genetic underpinnings in early-onset juvenile Parkinson's disease in these populations. Short tandem repeat analysis also identified ATXN3 CAG repeat expansions within the pathogenic range (CAGn > 45) in three patients with Parkinson's disease of African ancestry. Novel genetic variation among screened genes warrants further replication and functional prioritization to unravel their pathogenic potential. Here, we created the most comprehensive genetic catalogue of both known and novel coding and splicing variants potentially linked to Parkinson's disease aetiology in an underserved population and further conducted global and local ancestry analyses to further explore population-specific effects. Our study has the potential to guide the development of targeted therapies in the emerging era of precision medicine. By expanding genetics research to involve underrepresented populations, we hope that future Parkinson's disease treatments are not only effective but also inclusive, addressing the needs of diverse ancestral groups.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,830
Score d'incertitude au seuil0,159

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,259
Écart entre enseignants0,238 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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