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Enregistrement W4415451142 · doi:10.1210/jendso/bvaf149.706

SUN-756 Diagnosing and Treating Hereditary Hypophosphatemia Rickets with Hypercalciuria

2025· article· en· W4415451142 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.
no affAucune affiliation canadienne : ce travail est invisible pour une base fondée sur la seule affiliation.
Aucune affiliation canadienne. Une base fondée sur la seule affiliation (le devis habituel) n'aurait jamais vu ce travail. C'est l'un des travaux qui justifient l'inversion de la base.

Notice bibliographique

RevueJournal of the Endocrine Society · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueBiomedical Research and Pathophysiology
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesSchool of Medicine, Indiana UniversityVanderbilt UniversityMcMaster UniversityYale University
Mots-clésHypercalciuriaHypophosphatemiaOsteomalaciaHypophosphatemic RicketsRicketsReabsorptionFanconi syndromeVitamin D and neurologyExcretion

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Disclosure: S. Dickerman: None. F.A. Al-Khayer: None. Introduction: Hereditary hypophosphatemia rickets with hypercalciuria (HHRH) is a rare autosomal recessive disorder with an estimated prevalence of 1 in 250,000 caused by mutations in the SLC34A3 gene that clinically manifests as rickets, bone pain, and hypercalciuria. This disorder may present similarly to more common disease states such as osteomalacia or osteoporosis, making its diagnose difficult and often tenuous. Clinical Case: This is the case of a 39-year-old female patient with a complex past medical history significant for renal stones since childhood and pancreatoduodenectomy in 2022 due to a dysplastic pancreatic lesion who initially presented to the office in 2024 with low phosphate, normal alkaline phosphatase, normal B6, high calcitriol, and hypercalciuria. Initial diagnoses considered based on these results included Fanconi syndrome, x-linked hypophosphatemia, nutritional or tumor-induced osteomalacia, and hereditary Vitamin D resistance. However, none of these conditions were consistent with her presenting symptoms and lab values. To work up the etiology of her presentation, the tubular reabsorption of phosphorus (TRP) was calculated using TRP=100(1-[quarinePO4/UCr])(serum Cr/serum PO4). When serum phosphate is low, it is expected that renal phosphate absorption and TRP will increase, yet this patient had a calculated TRP of 15. The tubular maximum reabsorption of phosphate (TmP) was then calculated using TmP=(TRP)(serum PO4), yielding 27. The ratio of TmP/eGFR was calculated to be 0.4, with a normal ratio for females being 3-4.45, 5-4 standard deviations below the age-related mean. Further, the upper limit of normal calcium excretion in 24 hours is 4mg/kg and this patient’s excretion was calculated to be 9.4mg/kg. An excretion rate greater than 8.6mg/kg is consistent with HHRH, as is the low ratio of Tmp/eGFR. The patient was treated with potassium phosphate supplementation. This successfully led to the correction of all the above abnormalities except for the decreased TmP/eGFR ratio and improvement of her symptoms. The diagnosis was later confirmed by detecting the pathogenic SLC34A3 mutation. Conclusion: Making the diagnosis of HHRH is challenging and requires an extensive and often timely workup. This case details the diagnostic process and key findings associated with HHRH: phosphate wasting which causes an appropriately elevated level of calcitriol, increased calcium intestinal absorption, suppression of PTH, hypercalciuria, and phosphate deficiency acting as a potent and direct stimulus to renal 25-hydroxyvitamin D-1-alpha hydroxylase (CYP27B1) activity. Treatment of HHRH and correction of these abnormalities may be accomplished utilizing phosphate supplementation. This case report offers a diagnostic schema for making an obscure diagnosis. Presentation: Sunday, July 13, 2025

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,493
Score d'incertitude au seuil0,266

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,292
Écart entre enseignants0,283 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle