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Enregistrement W4415453421 · doi:10.1210/jendso/bvaf149.2483

SUN-281 The Crucial Role of the TP53 Carrier Gene in Human Tumorigenesis: Implications for Cancer Screening

2025· article· en· W4415453421 sur OpenAlexaboutno aff
Maria Candida Barisson Villares Fragoso, Maria E Sousa, Mariana Braga Lacerda, Marina Buchpiguel, Madson Q. Almeida, Ana Cláudia Latronico, Berenice B. Mendonça, Debora Parreiras Di Matteo, Wallison de Medeiros Sales Lins, Marcelo Biscegli Jatene

Notice bibliographique

RevueJournal of the Endocrine Society · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCancer-related Molecular Pathways
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMalignancyDiseaseFamily historyCancerGenetic testingGenePediatric cancerExon

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Disclosure: M.C. Fragoso: None. M. Sousa: None. M. Lacerda: None. M. Buchpiguel: None. M. Almeida: None. A. Latronico: None. B. Mendonça: None. D. Di Matteo: None. W. Lins: None. M. Jatene: None. Introduction: Li-Fraumeni Syndrome (LFS) is an autosomal dominant disorder caused by pathogenic variants (PV) in TP53, encoding a transcription factor critical for tumor suppression. Around 20% of LFS families carry one of six hotspot PVs (p.R175H, p.G245S, p.R248Q, p.R248W, p.R273H, p.R282W). TP53 variants influence disease penetrance, cancer predisposition, and secondary malignancy risk. Common tumors include adrenocortical carcinoma, soft tissue sarcomas, and bone tumors. The clinical and genetic aspects of this syndrome predispose individuals to develop multiple types of cancer at an early age. Given the severity and associated risks, a panel of experts recommends that all individuals with a confirmed clinical or molecular diagnosis undergo strict surveillance. Early screening using the Toronto Protocol is essential for detecting and intervening in malignancies at initial stages. To illustrate the clinical impact of PV in TP53 and surveillance importance, we report a pediatric case. Case Report: A 5-year-old boy with a significant family history of cancer in close relatives before the age of 45 was diagnosed with LFS. Genetic analysis revealed c.818G>A (p.Arg273H), a heterozygous variant in exon 8. The child had no gestational or perinatal complications. To date, no signs or symptoms of hormonal hyperfunction have been observed. Systematic screening for syndrome-associated malignancies was initiated using imaging studies, including annual Magnetic Resonance Imaging (MRI) of the chest, abdomen, pelvis, and brain. In February 2023, a chest MRI revealed a 2.5 cm nodule on the right side. PET-FDG imaging identified a nodular lesion with increased uptake, with a metabolic size of 6.7 × 4.6 × 4.2 cm, to the right of the midline (SUVmax: 6,8). A thymus biopsy via radiointervention confirmed a type B1 thymoma, leading to an initial decision for surveillance. In July, a follow-up MRI showed a heterogeneous solid mass with cystic areas and no contrast enhancement, measuring 5.5 × 4.5 × 3.7 cm in the anterior mediastinum, paracardiac on the right. This mass showed a significant increase in size within just five months and was not detected in a previous examination in 2021, surgical excision was performed. Histopathological analysis confirmed thymic carcinoma. Conclusion: LFS plays a crucial role in the pathogenesis of pediatric cancers, with PV in TP53 being associated with an increased predisposition to aggressive tumors with a poorer prognosis. Although the relationship between thymic tumors and pathogenic TP53 changes is rare, particularly in pediatric populations, surgical resection is a fundamental therapeutic approach for controlling neoplasms linked to the syndrome. This case highlights the importance of genetic and imaging screening in timely detection and management of malignancies in LFS patients. Presentation: Sunday, July 13, 2025

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Théorique ou conceptuel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,006
Score d'incertitude au seuil0,020

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0060,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,017
Tête enseignante GPT0,322
Écart entre enseignants0,305 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeThéorique ou conceptuel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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