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Enregistrement W4415588054 · doi:10.1186/s13023-025-03980-1

French national diagnosis and care protocol (Protocole National De Diagnostic et de Soins; PNDS): Gaucher disease

2025· review· en· W4415588054 sur OpenAlexaff
Fabrice Camou, J. Serratrice, Magali Pettazzoni, Yann Nadjar, Anaïs Brassier, Soumeya Bekri, B. Cador-Rousseau, Louis Dagneaux, Florence Dalbiès, Roseline Froissart, Delphine Genevaz, Anne‐Sophie Guémann, Bénédicte Hivert, V. Leguy‐Seguin, Catherine Marcel, A. Masseau, Martin Michaud, Yves‐Marie Pers, Jérôme Stirnemann, Sabrina Vergnaud, Yann Nguyen, Catherine Caillaud, Samia Pichard, Marc Berger, Nadia Belmatoug

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2025
Typereview
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueLysosomal Storage Disorders Research
Établissements canadiensHotel Dieu Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésEnzyme replacement therapyGlucocerebrosidaseAsymptomaticDiseaseMagnetic resonance imagingEncephalopathyMultidisciplinary approachGenetic testingCytopenia

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Gaucher disease (GD) is a rare autosomal recessive lysosomal disorder caused by glucocerebrosidase deficiency, with a prevalence in France of around 1/130,000 people. The clinical picture of GD is very heterogeneous, ranging from lifelong asymptomatic forms to severe forms with onset during childhood, such as GD type 2 (< 1% of cases). GD type 1, the most common form (95% of cases), manifests with varying degrees of organomegaly, cytopenia and bone manifestations. Progressive encephalopathy of varying severity is also observed in GD type 3. Symptoms may result in acute and/or chronic pain and asthenia, and lead to disability. The aim of the French National Diagnosis and Care Protocol (Protocole National de Diagnostic et de Soins; PNDS) is to provide health care professionals with guidance for the optimal management and care of patients with GD. GD diagnosis is usually based on laboratory analyses revealing low or absent glucocerebrosidase activity, and can be confirmed by identification of glucocerebrosidase (GBA1) gene pathogenic variants. Additional assessments should include biological analyses (hemogram test, serum protein electrophoresis, and measurement of GD biomarkers), imaging examinations (X-rays, abdominal and bone magnetic resonance imaging, bone densitometry, echocardiography), and electrocardiogram.Patient management in France is multidisciplinary and should be coordinated by a GD specialist, in conjunction with the Committee for the Evaluation and Treatment of Gaucher Disease, the Reference Center for Lysosomal Diseases or a reference/competence center for inherited metabolic diseases. The indication for treatment is not systematic and is based on the presence of clinical, biological, and imaging criteria. Current treatments such as intravenous enzyme replacement therapy or oral substrate reduction therapy, generally lead to significant improvements in disease characteristics within one to five years and early initiation can prevent complications. Follow-up should include a clinical examination, biological analyses to monitor disease biomarkers twice a year then yearly for stable patients, and imaging evaluations initially every year and then every 3 to 4 years for patients with stable disease in whom therapeutic objectives have been achieved. Intercurrent pathologies can be managed by the attending physician in collaboration with a GD specialist.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,029
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,049
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: Sans objet
GenreSignal candidat: Protocole · Signal consensuel: Protocole
Score de désaccord entre enseignants0,072
Score d'incertitude au seuil0,153

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0290,049
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,003
Bibliométrie0,0030,002
Études des sciences et des technologies0,0020,001
Communication savante0,0020,001
Science ouverte0,0020,002
Intégrité de la recherche0,0040,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0310,007

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,038
Tête enseignante GPT0,408
Écart entre enseignants0,370 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreProtocole

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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