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Enregistrement W4415996281 · doi:10.1111/ene.70414

Joint Modelling of Growth and Motor Function Centiles in Corticosteroids Treated Boys With Duchenne Muscular Dystrophy

2025· article· en· W4415996281 sur OpenAlexfundno aff
Georgia Stimpson, Deborah Ridout, Amy Wolfe, Evelin Milev, Emer O’Reilly, Adnan Manzur, Anna Sárközy, Francesco Muntoni, Giovanni Baranello

Notice bibliographique

RevueEuropean Journal of Neurology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMuscle Physiology and Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesHospital for Sick ChildrenOxford University Hospitals NHS Foundation TrustGreat Ormond Street Hospital for ChildrenCambridge University HospitalsUniversity Hospitals Plymouth NHS TrustGreat Ormond Street Hospital CharityUniversity of CambridgeMuscular Dystrophy UKUniversity of NottinghamNHS Greater Glasgow and ClydeUniversity Hospital Southampton NHS Foundation TrustNewcastle UniversityUniversity Hospitals Bristol NHS Foundation TrustUniversity of OxfordAlder Hey Children's NHS Foundation Trust
Mots-clésDuchenne muscular dystrophyMotor functionMotor skillJoint (building)Motor activityClinical neurology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Corticosteroid (CS) treated boys with DMD display higher rates of height stunting, higher weight gain, improved motor function scores and delayed loss of ambulation compared to untreated patients. However, the relationship between growth and motor function has historically been understudied due to modelling complexities. METHODS: In this analysis, we use the newly developed motor function centiles for the NSAA, RFF and 10MWR. We consider each combination of growth (height and weight SD) and motor function using multivariate regression models controlling for differential CS treatment (prednisolone/deflazacort, daily/intermittent). This allows inference on the growth and motor function outcomes separately and on the relationship between the outcomes. RESULTS: We consider 559 steroid-treated boys with DMD between the ages of 5 and 16 over 1643 assessments. Better motor function trajectories were observed in those treated with daily CS, with the deflazacort daily group displaying a positive NSAA centile trajectory (annual change of 0.07 SD). There was a mild, negative pairwise correlation between the annual changes in NSAA and 10MWR Z-Scores, and height and weight Z-Scores, ranging from -0.25 to -0.36. This indicated that patients with a milder weight gain or more severe height stunting trajectory with respect to their CS treatment were more likely to exhibit a more favourable NSAA or 10MWR trajectory over time. CONCLUSIONS: This work describes the complex relationships between motor function, CS treatment and growth and provides insights for conversations about the relative benefits and negative effects of CS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,003
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,006
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,039
Score d'incertitude au seuil0,077

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0030,006
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,186
Écart entre enseignants0,173 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
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Résumé présentoui

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