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Enregistrement W4416337926 · doi:10.1038/s41525-025-00534-z

RareLink: scalable REDCap-based framework for rare disease interoperability linking international registries to FHIR and Phenopackets

2025· article· en· W4416337926 sur OpenAlexafffundabout
Adam S L Graefe, Filip Rehburg, Samer Alkarkoukly, Daniel Daniš, Ana Grönke, Miriam Hübner, Alexander Bartschke, Thomas Debertshäuser, Sophie Anne Inès Klopfenstein, Julian Saß, Julia Fleck, Mirko Rehberg, Jana Zschüntzsch, Elisabeth Nyoungui, Tatiana Kalashnikova, Luis Murguía-Favela, Beáta Dérfalvi, Nicola Wright, Shahida Moosa, Soichi Ogishima, Oliver Semler, Susanna Wiegand, Peter Kühnen, Chris Mungall, Melissa Haendel, Peter N. Robinson, Sylvia Thun, Oya Beyan

Notice bibliographique

Revuenpj Genomic Medicine · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensDalhousie UniversityAlberta Children's HospitalUniversity of Calgary
Organismes subventionnairesNational Human Genome Research InstituteDivision of Research Capacity DevelopmentMedical Research CouncilDalhousie UniversityBundesministerium für Bildung und ForschungSouth African Medical Research CouncilSugar Research and Development CorporationChildren's Hospital FoundationDeutsche ForschungsgemeinschaftAlberta Children's Hospital FoundationImmunodeficiency CanadaKeio UniversityNational Institutes of HealthUniversiteit Stellenbosch
Mots-clésInteroperabilityRare diseaseHealth information exchangeData exchangeDisease registryHealth careScalabilityScope (computer science)Electronic data interchange

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

While Research Electronic Data Capture (REDCap) is widely adopted in rare disease research, its unconstrained data format often lacks native interoperability with global health standards, limiting secondary use. We developed RareLink, an open-source framework implementing our published ontology-based rare disease common data model. It enables standardised data exchange between REDCap, international registries, and downstream analysis tools by linking Global Alliance for Genomics and Health Phenopackets and Health Level 7 Fast Healthcare Interoperability Resources (FHIR) instances conforming to International Patient Summary and Genomics Reporting profiles. RareLink was developed in three phases across Germany, Canada, South Africa, and Japan for registry and data analysis purposes. We defined a simulated Kabuki syndrome cohort and demonstrated data export to Phenopackets and FHIR. RareLink can enhance the clinical utility of REDCap through its global applicability, supporting equitable rare disease research. Broader adoption and coordination with international entities are thus essential to realise its full potential.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,738
Score d'incertitude au seuil0,654

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,294
Écart entre enseignants0,282 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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