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Enregistrement W4416758536 · doi:10.1038/s41467-025-65308-8

Deleterious variants in the autophagy-related gene RB1CC1/FIP200 impair immunity to SARS-CoV-2

2025· article· en· W4416758536 sur OpenAlexaff
Renée M. van der Sluis, Kennith Brian Castelino, Bao‐cun Zhang, Andreas Ronit, Thomas Zillinger, Marvin Werner, Sofie E. Jørgensen, Anne Louise Hansen, Alice Pedersen, Ryo Narita, Line S. Reinert, Bettina Bundgaard, Alessandro Aiuti, Saleh Al‐Muhsen, Fahd Al‐Mulla, Mark S. Anderson, Evangelos Andreakos, Andrés A. Arias, Lisa M. Arkin, Hagit Baris Feldman, Paul Bastard, Alexandre Belot, Catherine M. Biggs, Alexandre Bolze, Анастасія Бондаренко, A. Borghesi, Ahmed Aziz Bousfiha, Petter Brodin, Yenan T. Bryceson, Giorgio Casari, John Christodoulou, Aurélie Cobat, Roger Colobrán, Antônio Condino‐Neto, Stefan N. Constantinescu, Megan A. Cooper, Clifton L. Dalgard, Murkesh Desai, Beth A. Drolet, Munis Dündar, Xavier Duval, Sotiriјa Duvlis, Jamila El Baghdadi, Philippine Eloy, Sara Elva Espinosa‐Padilla, Jacques Fellay, Carlos Flores, José Luis Franco, Antoine Froidure, Guy Gorochov, Filomeen Haerynck, David Hagin, Rabih Halwani, Lennart Hammarström, James R. Heath, Elena W.Y. Hsieh, Eystein S. Husebye, Kohsuke Imai, Yuval Itan, Emmanuelle Jouanguy, Elżbieta Kaja, Timokratis Karamitros, Kai Kisand, Cheng‐Lung Ku, YL Lau, Yun Ling, C. Lucas, Matthieu Mahévas, Davood Mansouri, László Maródi, France Mentré, Isabelle Meyts, Joshua D. Milner, Kristina Mironska, Tomohiro Morio, Lisa F. P. Ng, L. D. Notarangelo, Antonio Novelli, Giuseppe Novelli, Cliona O’Farrelly, Satoshi Okada, Keisuke Okamoto, Tayfun Özçelık, Fırat Özçelik, Qiang Pan‐Hammarström, Rebeca Pérez de Diego, Jordi Pérez‐Tur, David S. Perlin, Jonny Peter, Anna M. Planas, Carolina Prando, Aurora Pujol, Anne Puel, Lluis Quintana-Murci, Sathishkumar Ramaswamy, Laurent Rénia, Igor Resnick, Carlos Rodríguez‐Gallego, Vanessa Sancho‐Shimizu, Anna Šedivá, Mikko Seppänen, Mohammad Shahrooei, Anna Shcherbina, Ondřej Slabý, Andrew L. Snow, Pere Soler‐Palacín, Vassili Soumelis, András N. Spaan, Helen C. Su, Ivan Tancevski, Stuart G. Tangye, Ahmad Abou Tayoun, Şehime Gülsün Temel, Christian W. Thorball, Pierre Tiberghien, Sophie Trouillet‐Assant, Stuart E. Turvey, K. M. Furkan Uddin, Mohammed Uddin, Diederik van de Beek, Fernanda Sales Luiz Vianna, Donald C. Vinh, Horst von Bernuth, Joost Wauters, Mayana Zatz, Qian Zhang, Shen‐Ying Zhang, Jacob Bodilsen, Kristoffer Skaalum Hansen, Merete Storgaard, Thomas Benfield, Marie Helleberg, Christian K. Holm, Jean‐Laurent Casanova, Fulvio Reggiori, Muriel Mari, Søren R. Paludan, Trine H. Mogensen

Notice bibliographique

RevueNature Communications · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAutophagy in Disease and Therapy
Établissements canadiensMcGill University Health CentreGenome CanadaUniversity of British ColumbiaBC Children's HospitalSt. Paul's Hospital
Organismes subventionnairesH. Lundbeck A/SStavros Niarchos FoundationNovo NordiskFondation pour la Recherche MédicaleNational Institutes of HealthFisher Center for Alzheimer's Research FoundationSchweizerischer Nationalfonds zur Förderung der Wissenschaftlichen ForschungLundbeckfondenFondation du SouffleInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleNovo Nordisk FondenInstitut des maladies génétiques ImagineNational Research FoundationMinistère de l'Enseignement supérieur, de la Recherche et de l'InnovationNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesDanmarks GrundforskningsfondCHIST-ERANational Center for Advancing Translational SciencesHORIZON EUROPE Framework ProgrammeAgence Nationale de la RechercheGeorgia Clinical and Translational Science AllianceSt. Giles Foundation
Mots-clésAutophagyGeneImmunityFunction (biology)InterferonViral replicationRNAHEK 293 cellsInnate immune system

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The clinical outcome of SARS-CoV-2 infection spans from asymptomatic viral elimination to lethal COVID-19 pneumonia, which is due to type I interferon (IFN) deficiency in at least 15–20% of cases. We report two unrelated male patients with critical COVID-19 who are heterozygous for rare deleterious variants in RB1CC1, encoding the autophagy-related FIP200 protein. Airway epithelial cells genetically deprived of FIP200 or cell lines expressing the RB1CC1/FIP200 patient variants exhibit elevated SARS-CoV-2 replication and impaired autophagic flux. The antiviral function of FIP200 is independent of canonical autophagy and type I IFN, but involves the selective autophagy receptor NDP52. We identify a non-canonical function of FIP200 in a novel lysosomal degradation pathway, in which SARS-CoV-2 virions are targeted to single-membrane compartments for degradation of viral RNA in LC3B-positive acidified vesicles. This pathway is impaired in FIP200-deficient cells and in cells expressing FIP200 patient haplotypes. Collectively, we describe a cell-autonomous anti-SARS-CoV-2 restriction pathway, dependent on FIP200 and NDP52, and independent of canonical autophagy and type I IFN, which can underlie critical COVID-19 pneumonia. The variability in clinical outcomes of SARS-CoV-2 infection is partly due to deficiencies in production or response to type I interferons (IFN). Here, the authors describe a FIP200-dependent lysosomal degradation pathway, independent of canonical autophagy and type I IFN, that restricts SARS-CoV-2 replication, offering insights into critical COVID-19 pneumonia mechanisms.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,004

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,022
Tête enseignante GPT0,360
Écart entre enseignants0,339 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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