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Enregistrement W4417216476 · doi:10.1080/23995270.2025.2597031

Real-world use of trofinetide: a survey of practices from prescribers at Rett syndrome centers of excellence in the United States

2025· article· en· W4417216476 sur OpenAlexaboutno aff
Erin Prange, David N. Lieberman, Grace Correa, Christopher W. Beatty, Arthur Beisang, Emily de los Reyes, Davut Pehli̇van, Alan K. Percy, Robin Ryther, Steven A. Skinner, Bernhard Suter, Louise Cosand, Alyssa M. Peckham

Notice bibliographique

RevueFuture Rare Diseases · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetics and Neurodevelopmental Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésExcellenceRett syndromeMEDLINECLARITY

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction Trofinetide is approved for the treatment of Rett syndrome (RTT) in the United States and Canada. The objective of this study was to describe RTT expert approach to trofinetide titration and observed impact in their practice.Methods In May 2024, an electronic survey was sent to prescribers at RTT centers of excellence (COEs) in the United States to collect real-world experience with trofinetide dosing strategies and observed impact on tolerability.Results Overall, 67% (22/33) of prescribers from 89% (16/18) of COEs responded to the survey. Most respondents (95%, n = 21) indicated they titrate trofinetide and 86% (n = 19) believed titration improved tolerability. Titration strategies included initiating at a lower percentage (50%, n = 11) or initiating at lower milliliters (27%, n = 6) than label dose, or individualized starting dose based on baseline conditions (14%, n = 3). Respondents estimated a median 75% of patients achieve their label dose after titration. Respondents encourage families to remain on trofinetide for a median of ≥16 weeks to adequately evaluate efficacy; most (77%, n = 17) indicated this period should start after the patient arrives at their highest tolerable dose.Conclusions Survey respondents from RTT COEs in the United States are most commonly titrating trofinetide to improve tolerability while decreasing treatment discontinuations.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,043
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,270
Écart entre enseignants0,249 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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