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Enregistrement W4417457822 · doi:10.1111/hex.70529

Counting the Cost: The Hidden Financial Realities of Neuromuscular Disease Through Patient and Family Perspectives

2025· article· en· W4417457822 sur OpenAlexafffundabout
Zainab Adamji, Stacey Lintern, Ian C. P. Smith, Alyssa Grant, Lola Lessard, Hanns Lochmüller, Hugh J. McMillan, Kathryn Selby, Gerald Pfeffer, Lawrence Korngut, Cynthia Gagnon, Kednapa Thavorn, Jodi Warman‐Chardon

Notice bibliographique

RevueHealth Expectations · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueNeurogenetic and Muscular Disorders Research
Établissements canadiensUniversité de SherbrookeOntario Brain InstituteUniversity of OttawaChildren's Hospital of Eastern OntarioOttawa HospitalBC Children's HospitalAlberta Children's HospitalMuscular Dystrophy Canada
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health ResearchCanada First Research Excellence FundCanada Research ChairsGovernment of CanadaMuscular Dystrophy CanadaCanada Foundation for InnovationEuropean CommissionUniversity of Ottawa
Mots-clésGeneral partnershipFocus groupNeuromuscular diseaseInterpretation (philosophy)Focus (optics)Key (lock)Qualitative researchLived experience

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: Neuromuscular diseases (NMDs) impose multifaceted challenges on individuals and their families, often resulting in significant medical and non-medical expenses. While cost-of-illness (COI) studies provide valuable quantitative data, few explore the lived experience of financial strain. This study aims to identify the complex, often hidden, financial impacts experienced by individuals with NMDs and their families. METHODS: We conducted a qualitative study involving four virtual semi-structured focus groups, with 58 participants (76% patients and 24% caregivers). Participants were recruited from Muscular Dystrophy Canada's database and had previously completed the national BIND COI survey. Participants shared firsthand accounts of direct non-medical costs, psychosocial burdens and opportunity costs, highlighting hidden expenses, substantial out-of-pocket costs, and the broader financial and emotional toll on families. Thematic analysis of the transcripts of the discussions was performed using an inductive approach, guided by a rare-disease-specific socio-economic burden framework. RESULTS: Four key themes emerged: informational costs (lack of awareness/support for navigating financial resources), time-related costs (time spent advocating for supports), opportunity costs (loss of income or career advancement), and costs to independence (emotional toll and out-of-pocket costs for assistive devices and home modifications). CONCLUSION: This study identified four interconnected categories of hidden costs for people with NMDs and their families: informational burdens, administrative and advocacy demands, employment-related opportunity costs, and reduced independence tied to out-of-pocket spending on equipment and home modifications. These findings reveal how financial and emotional pressures accumulate beyond what traditional COI estimates capture. Greater attention to these costs is critical for fostering equitable and sustainable healthcare systems. PATIENT OR PUBLIC CONTRIBUTION: This study was designed and conducted in partnership with individuals living with NMDs and caregivers. Three trained patient and family research partners contributed to the development of the focus group guide and interpretation of results. All participants contributed their lived experiences to inform and validate key findings. Their input was central to the design, analysis and preparation of this manuscript, ensuring alignment with community priorities.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,011
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,019
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Qualitatif · Signal consensuel: Qualitatif
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,011
Score d'incertitude au seuil0,059

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0110,019
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0080,007
Communication savante0,0050,008
Science ouverte0,0010,007
Intégrité de la recherche0,0020,003
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,029
Tête enseignante GPT0,351
Écart entre enseignants0,322 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeQualitatif
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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