Factors Associated With Functional Mobility in 256 Children With Arthrogryposis Multiplex Congenita: A Multicentric Cross-Sectional Study
Notice bibliographique
Résumé
OBJECTIVE: To describe functional mobility among children, adolescents, and young adults with arthrogryposis multiplex congenita (AMC) and identify factors associated with mobility outcomes. DESIGN: Multisite cross-sectional study. SETTING: Eight orthopedic hospitals for children. PARTICIPANTS: A total of 256 individuals (N=256) aged 5-21 years with a confirmed clinical diagnosis of AMC were recruited between October 2019 and December 2022. AMC subtypes included amyoplasia (n=122), distal arthrogryposis (n=62), and Central Nervous System (CNS)/syndromic AMC (n=39). INTERVENTIONS: Not applicable. MAIN OUTCOME MEASURES: Functional mobility was assessed using the mobility domain of the Functional Independence Measure for Children (WeeFIM) and the Gillette Functional Assessment Questionnaire (FAQ). Multivariable models were used to examine associations with perinatal and current clinical and environmental factors. RESULTS: Children with CNS/syndromic and amyoplasia subtypes demonstrated significantly lower WeeFIM scores (coefficients [Exp(B)]=0.74 and 0.85, respectively; both P<.05) and reduced odds of higher FAQ levels (adjusted odds ratio [AOR]=0.16 and 0.18, respectively; both P<.001) compared with those with distal arthrogryposis. Greater joint involvement, particularly at the knees, was a strong negative factor. Each additional perinatal joint contracture was associated with a 3.1% reduction in WeeFIM scores (Exp(B)=0.97, P<.001) and an 8.2% decrease in the odds of higher FAQ levels (AOR=0.92, P<.05). Current knee involvement was associated with a 27.7% reduction in WeeFIM scores (Exp(B)=0.72, P<.001) and nearly 90% lower odds of higher FAQ levels (AOR=0.10, P<.001). Parental unemployment (AOR=0.44, P<.05) and higher musculoskeletal surgical burden (AOR=0.24, P<.001) were significantly associated with poorer mobility. CONCLUSIONS: This is the largest cohort to date examining functional mobility in AMC. Clinical and socioeconomic factors identified may guide tailored rehabilitation strategies to promote positive outcomes in children with AMC.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,001 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,001 |
| Études des sciences et des technologies | 0,001 | 0,001 |
| Communication savante | 0,001 | 0,001 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,001 |
| Intégrité de la recherche | 0,001 | 0,001 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,001 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».