MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W7161967467 · doi:10.82308/4309

Expression and proteomic analysis of KlFlA/25B in hereditary sensory and autonomic neuropathies type ll

2017· dissertation· en· W7161967467 sur OpenAlexaboutno aff
Sadaf Mohtashami

Notice bibliographique

Revuenon disponible
Typedissertation
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueHereditary Neurological Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésExonGene isoformAlternative splicingGeneDiseaseIdentification (biology)MutationRNA splicing

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Hereditary sensory and autonomic neuropathies (HSANs) form a group of rare disorders that are characterized by variable sensory and autonomic dysfunctions. HSAN type II (HSAN-II) is a particularly debilitating subtype in which recurrent injuries lead to ulceration, infection, amputation, and death. Despite the significant suffering this disease inflicts, no treatment can yet be offered and much remains to be understood about the pathology underlying HSAN-II. The first cluster of HSAN-II cases was reported in eastern Canada, with half the cases representing patients of French-Canadian descent. This project focuses specifically on answering fundamental questions regarding the molecular pathophysiology of HSAN-II, though the findings could have an important impact on our understanding both of other neuropathies and of normal nerve cell functioning.Recently the identification of deleterious variations in two genes provided key insights about the genetic architecture and elements underlying HSAN-II. The team of Dr. Guy Rouleau reported truncating mutations in a nervous-tissue-specific exon (HSN2 exon) of the WNK1 gene (lysine deficient protein kinase 1). The WNK1 isoform containing the alternatively spliced HSN2 exon was termed the WNK1/HSN2 isoform, and was found to directly interact with a particular isoform of another HSAN-II causative gene, KIF1A. The HSAN-II-causing KIF1A isoform is named KIF1A/25B as disease-causing mutations were exclusively found in the alternatively spliced exon "25B". This study focuses on assessing the function of the protein domain encoded by exon 25B through a profiling of its interacting partners; specifically focusing on KIF1A/25B implication in axonal trafficking and slightly investigating the expression profile of KIF1A/25B isoform.Here, we identified a list of protein interactors of KIF1A/25B through co-immunoprecipitation (co-IP) followed by mass spectrometry. We confirmed KIF1A-SYT11 interaction via co-IP; however, we were unable to confirm that this interaction is unique to exon 25B. SYT11-KIF1A interaction could suggests that KIF1A is a transit system through which SYT11 traffics within the cells and locates at axonal terminal where it plays a role in establishing balanced endo-exocytosis and sustained neurotransmission. Moreover, we found that KIF1A/25B is mainly present in nervous tissue and absent in non-nervous tissues.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,753
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,032
Tête enseignante GPT0,286
Écart entre enseignants0,254 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2017
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même sujetHereditary Neurological DisordersTravaux en français237 207