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Enregistrement W1965526886 · doi:10.1007/s10545-006-0303-2

Ornithine transcarbamoylase deficiency presenting with acute liver failure

2006· article· en· W1965526886 sur OpenAlexaff
Ahlam Mustafa, Joe T.R. Clarke

Notice bibliographique

RevueJournal of Inherited Metabolic Disease · 2006
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMetabolism and Genetic Disorders
Établissements canadiensAlberta Children's HospitalUniversity of Calgary
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineInternal medicineLethargyHyperammonemiaGastroenterologyFailure to thriveUrea cycleCoagulopathyLiver diseaseHepatic encephalopathyVomitingEndocrinologyPediatricsBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Ornithine transcarbamoylase (OTC) deficiency is the most common hereditary urea cycle disorder. It is an X-linked recessive disorder that usually presents with encephalopathy and hyperammonaemia. We report a 14-month-old female carrier of OTC deficiency, who presented with a history of intermittent vomiting for 5 weeks and irritability and lethargy for 1 week. She was found to be in acute liver failure, with elevated transaminases, coagulopathy and a consistently low urea. Identifying an OTC mutation and ruling out other possible causes of acute hepatic failure confirmed the diagnosis. She was placed on low-protein diet supplemented with essential amino acids, and her liver enzymes, hyperammonaemia and coagulopathy corrected. Three other female patients have been reported with OTC deficiency presenting with severe cryptogenic hepatitis; our patient is unique in that the presentation of her disease was dominated by acute liver failure on a back ground of normal growth and development, no liver enlargement, and mild hyperammonaemia. OTC deficiency should be considered in the differential diagnosis of infants presenting with acute hepatocellular dysfunction, especially in females.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,787
Score d'incertitude au seuil0,734

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,004
Tête enseignante GPT0,211
Écart entre enseignants0,206 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations33
Publié2006
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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