Associations of osseous abnormalities in Neurofibromatosis 1
Notice bibliographique
Résumé
The characteristic sites of Neurofibromatosis 1-associated osseous manifestations are the long bones (usually the tibia and fibula), vertebrae and sphenoid wing. Although these focal bony lesions may cause profound clinical consequences, a minority of people with NF1 are affected. However, most people with NF1 are shorter than expected for their age, gender and family. The pathogenesis of NF1 focal osteopathy and its relationship, if any, to short stature are unknown. We examined associations between the occurrence of various osseous lesions in 3377 NF1 probands from the Children's Tumor Foundation NF International Database. Using logistic regression analysis among 260 NF1 probands who had undergone radiological examination of both the spine and skull, we found associations between the occurrence of sphenoid wing and long bone osteopathy (conditional odds ratio [OR] = 6.1; 95% confidence interval [CI] = 1.7-22.3; P = 0.006) and between sphenoid wing and vertebral osteopathy (OR = 16.9; 95% CI = 5.3-53.3; P < 0.001) after adjusting for age and gender. Similar findings were observed from all 3377 NF1 probands using a multivariate probit regression model. In a separate analysis, we found lower age- and gender-standardized height in patients who had characteristic vertebral or sphenoid wing lesions than in people who did not (P < 0.05). We found no relationship between height and tibial osteopathy. We conclude that some people with NF1 are more likely to develop osseous manifestations than others and speculate that there may be a common pathogenetic mechanism responsible for the development of osseous abnormalities and that of the vertebrae and long bones.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
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Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.
Scores Codex et Gemma par catégorie
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,001 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,000 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,000 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
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Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».