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Enregistrement W2096787731 · doi:10.1194/jlr.m048710

Identification of four novel genes contributing to familial elevated plasma HDL cholesterol in humans

2014· article· en· W2096787731 sur OpenAlexaff
Roshni R. Singaraja, Ian Tietjen, G. Kees Hovingh, Patrick L. Franchini, Chris Radomski, Kenny K. Wong, Margaret vanHeek, Ioannis M. Stylianou, Linus Lin, Liangsu Wang, Lyndon J. Mitnaul, Brian K. Hubbard, Michael D. Winther, Maryanne Mattice, Annick Legendre, Robin Sherrington, John J.P. Kastelein, Karen Akinsanya, Andrew Plump, Michael R. Hayden

Notice bibliographique

RevueJournal of Lipid Research · 2014
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic Associations and Epidemiology
Établissements canadiensUniversity of British ColumbiaChild and Family Research InstituteXenon Pharmaceuticals (Canada)
Organismes subventionnairesEuropean Commission
Mots-clésBiologyCandidate geneGeneticsGeneCholesterylester transfer proteinProbandMutationCholesterolLipoproteinEndocrinology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Heritability estimates of 47-76% for plasma HDL cholesterol (HDLc) levels suggest that genetic variation plays a pivotal role in HDL metabolism ( 1-3 ). However, despite major advances in family-and population-based association studies ( 2, 4 ), most genetic causes of extreme HDLc levels in humans remain unknown. Cohen et al. ( 5 ) reported mutations in the established HDLc genes ABCA1 , APOA1 , and LCAT in only 12.4% of individuals with low HDLc (<5th percentile). Similarly, we reported that mutations in the known HDLc-regulating genes ABCA1 , APOA1 , and LCAT were found in 28.7% of unrelated individuals with low HDLc levels ( 10th percentile) ( We aimed to identify novel rare mutations with large effects in candidate genes contributing to extreme HDLc in humans, utilizing family-based Mendelian genetics. We performed next-generation sequencing of 456 candidate HDLc-regulating genes in 200 unrelated probands with extremely low ( 10th percentile) or high ( 90th percentile) HDLc. Probands were excluded if known mutations existed in the established HDLc-regulating genes ABCA1 , APOA1 , LCAT , cholesteryl ester transfer protein ( CETP ), endothelial lipase ( LIPG ), and UDP-N -acetyl- -D-galactosamine:polypeptide N -acetylgalactosaminyltransferase 2 ( GALNT2 ). We identifi ed 93 novel coding or splice-site variants in 72 candidate genes. Each variant was genotyped in the proband's family. Familybased association analyses were performed for variants with suffi cient power to detect signifi cance at P < 0.05 with a total of 627 family members being assessed. Mutations in the genes glucokinase regulatory protein ( GCKR ) , RNase L ( RNASEL ), leukocyte immunoglobulin-like receptor 3 ( LILRA3 ), and dynein axonemal heavy chain 10 ( DNAH10 ) segregated with elevated HDLc levels in families, while no mutations associated with low HDLc. Taken together, we have identifi ed mutations in four novel genes that may play a role in regulating HDLc levels in humans. -Singaraja, R.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,007
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,659
Score d'incertitude au seuil0,377

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0070,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,056
Tête enseignante GPT0,367
Écart entre enseignants0,311 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations26
Publié2014
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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