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Enregistrement W2401862951 · doi:10.1007/s00401-016-1582-9

Human-to-mouse prion-like propagation of mutant huntingtin protein

2016· article· en· W2401862951 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueActa Neuropathologica · 2016
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensUniversité LavalCentre hospitalier universitaire de Québec
Organismes subventionnairesKorea Health Industry Development InstituteCanadian Institutes of Health ResearchNational Research Foundation
Mots-clésHuntingtinBiologyInduced pluripotent stem cellHuntingtin ProteinGliosisHuntington's diseaseCell biologyTrinucleotide repeat expansionMutantNeurosciencePathologyGeneticsEmbryonic stem cellGeneDiseaseMedicineAllele

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Huntington's disease (HD) is an autosomal dominant neurodegenerative disorder of the central nervous system (CNS) that is defined by a CAG expansion in exon 1 of the huntingtin gene leading to the production of mutant huntingtin (mHtt). To date, the disease pathophysiology has been thought to be primarily driven by cell-autonomous mechanisms, but, here, we demonstrate that fibroblasts derived from HD patients carrying either 72, 143 and 180 CAG repeats as well as induced pluripotent stem cells (iPSCs) also characterized by 143 CAG repeats can transmit protein aggregates to genetically unrelated and healthy host tissue following implantation into the cerebral ventricles of neonatal mice in a non-cell-autonomous fashion. Transmitted mHtt aggregates gave rise to both motor and cognitive impairments, loss of striatal medium spiny neurons, increased inflammation and gliosis in associated brain regions, thereby recapitulating the behavioural and pathological phenotypes which characterizes HD. In addition, both in vitro work using co-cultures of mouse neural stem cells with 143 CAG fibroblasts and the SH-SY5Y human neuroblastoma cell line as well as in vivo experiments conducted in newborn wild-type mice suggest that exosomes can cargo mHtt between cells triggering the manifestation of HD-related behaviour and pathology. This is the first evidence of human-to-mouse prion-like propagation of mHtt in the mammalian brain; a finding which will help unravel the molecular bases of HD pathology as well as to lead to the development of a whole new range of therapies for neurodegenerative diseases of the CNS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,015
Score d'incertitude au seuil0,660

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,036
Tête enseignante GPT0,272
Écart entre enseignants0,236 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle