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Enregistrement W2793647380 · doi:10.15252/emmm.201708483

Human ALPI deficiency causes inflammatory bowel disease and highlights a key mechanism of gut homeostasis

2018· article· en· W2793647380 sur OpenAlex
Marianna Parlato, Fabienne Charbit‐Henrion, Jie Pan, Claudio Romano, Rémi Duclaux‐Loras, Marie‐Hélène Le Du, Neil Warner, Paola Francalanci, Julie Bruneau, Marc Bras, Mohammed Zarhrate, Bernadette Bègue, Nicolas Guégan, Sabine Rakotobé, Nathalie Kapel, Paola De Angelis, Anne M. Griffiths, Karoline Fiedler, Eileen Crowley, Frank M. Ruemmele, Aleixo M. Muise, Nadine Cerf–Bensussan

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueEMBO Molecular Medicine · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAlkaline Phosphatase Research Studies
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenUniversity of TorontoSickKids Foundation
Organismes subventionnairesNational Heart, Lung, and Blood InstituteFondation Princesse Grace de MonacoInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleFondation Maladies RaresH2020 European Research CouncilAgence Nationale de la RechercheCanadian Institutes of Health ResearchLeona M. and Harry B. Helmsley Charitable Trust
Mots-clésInflammatory bowel diseaseBiologyMutationTLR2LipopolysaccharideImmunologyReceptorGeneticsGeneInnate immune systemDiseaseMedicineInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Herein, we report the first identification of biallelic‐inherited mutations in ALPI as a Mendelian cause of inflammatory bowel disease in two unrelated patients. ALPI encodes for intestinal phosphatase alkaline, a brush border metalloenzyme that hydrolyses phosphate from the lipid A moiety of lipopolysaccharides and thereby drastically reduces Toll‐like receptor 4 agonist activity. Prediction tools and structural modelling indicate that all mutations affect critical residues or inter‐subunit interactions, and heterologous expression in HEK293T cells demonstrated that all ALPI mutations were loss of function. ALPI mutations impaired either stability or catalytic activity of ALPI and rendered it unable to detoxify lipopolysaccharide‐dependent signalling. Furthermore, ALPI expression was reduced in patients’ biopsies, and ALPI activity was undetectable in ALPI‐deficient patient's stool. Our findings highlight the crucial role of ALPI in regulating host–microbiota interactions and restraining host inflammatory responses. These results indicate that ALPI mutations should be included in screening for monogenic causes of inflammatory bowel diseases and lay the groundwork for ALPI‐based treatments in intestinal inflammatory disorders.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,492
Score d'incertitude au seuil0,919

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,017
Tête enseignante GPT0,309
Écart entre enseignants0,292 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle