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Enregistrement W2895909123 · doi:10.1101/424010

Parkinson disease age of onset GWAS: defining heritability, genetic loci and a-synuclein mechanisms

2018· preprint· en· W2895909123 sur OpenAlexafffund
Cornelis Blauwendraat, Karl Heilbron, Costanza L. Vallerga, Sara Bandrés‐Ciga, Rainer von Coelln, Lasse Pihlstrøm, Javier Simón‐Sánchez, Claudia Schulte, Manu Sharma, Lynne Krohn, Ari Siitonen, Hirotaka Iwaki, Hampton L. Leonard, Alastair J. Noyce, Manuela Tan, J. Raphael Gibbs, Dena G. Hernandez, Sonja W. Scholz, Joseph Jankovic, Lisa M. Shulman, Suzanne Lesage, Jean‐Christophe Corvol, Alexis Brice, Jacobus J. van Hilten, Johan Marinus, Pentti J. Tienari, Kari Majamaa, Mathias Toft, Donald G. Grosset, Thomas Gasser, Peter Heutink, Joshua Shulman, John Hardy, Huw R. Morris, David A. Hinds, Jacob Gratten, Peter M. Visscher, Ziv Gan‐Or, Mike A. Nalls, Andrew Singleton

Notice bibliographique

RevuebioRxiv (Cold Spring Harbor Laboratory) · 2018
Typepreprint
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensCentre for Movement DisordersMcGill UniversityMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesMedical Research CouncilNational Institute of Neurological Disorders and StrokeBundesministerium für Bildung und ForschungMultiple System Atrophy CoalitionNational Institute on AgingConsortium canadien en neurodégénérescence associée au vieillissementWellcome TrustDeutsche ForschungsgemeinschaftHelsingin ja Uudenmaan SairaanhoitopiiriHelsingin YliopistoNational Institute of Environmental Health SciencesEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchMichael J. Fox Foundation for Parkinson's ResearchAmerican Parkinson Disease AssociationItä-Suomen YliopistoInstitute of GeneticsNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human ServicesMcGill UniversityU.S. Department of Defense
Mots-clésGenome-wide association studyHeritabilityGenetic associationMissing heritability problemLocus (genetics)GeneticsAge of onsetBiologyDiseaseBonferroni correctionGenetic variationGenotypeMedicineSingle-nucleotide polymorphismInternal medicineGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Increasing evidence supports an extensive and complex genetic contribution to Parkinson’s disease (PD). Previous genome-wide association studies (GWAS) have shed light on the genetic basis of risk for this disease. However, the genetic determinants of PD age of onset are largely unknown. Here we performed an age of onset GWAS based on 28,568 PD cases. We estimated that the heritability of PD age of onset due to common genetic variation was ~0.11, lower than the overall heritability of risk for PD (~0.27) likely in part because of the subjective nature of this measure. We found two genome-wide significant association signals, one at SNCA and the other a protein-coding variant in TMEM175 , both of which are known PD risk loci and a Bonferroni corrected significant effect at other known PD risk loci, INPP5F/BAG3 , FAM47E/SCARB2 , and MCCC1. In addition, we identified that GBA coding variant carriers had an earlier age of onset compared to non-carriers. Notably, SNCA , TMEM175 , SCARB2 , BAG3 and GBA have all been shown to either directly influence alpha-synuclein aggregation or are implicated in alpha-synuclein aggregation pathways. Remarkably, other well-established PD risk loci such as GCH1, MAPT and RAB7L1 /NUCKS1 (PARK16) did not show a significant effect on age of onset of PD. While for some loci, this may be a measure of power, this is clearly not the case for the MAPT locus; thus genetic variability at this locus influences whether but not when an individual develops disease. We believe this is an important mechanistic and therapeutic distinction. Furthermore, these data support a model in which alpha-synuclein and lysosomal mechanisms impact not only PD risk but also age of disease onset and highlights that therapies that target alpha-synuclein aggregation are more likely to be disease-modifying than therapies targeting other pathways.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,011

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,016
Tête enseignante GPT0,234
Écart entre enseignants0,218 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations12
Publié2018
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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