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Enregistrement W2927298316 · doi:10.1523/jneurosci.0116-19.2019

PTCD1 Is Required for Mitochondrial Oxidative-Phosphorylation: Possible Genetic Association with Alzheimer's Disease

2019· article· en· W2927298316 sur OpenAlexaff
Daniel Fleck, Lilian Phu, Erik Verschueren, Trent Hinkle, Mike Reichelt, Tushar Bhangale, Benjamin Haley, Yuanyuan Wang, R. L. Graham, Donald S. Kirkpatrick, Morgan Sheng, Baris Bingol

Notice bibliographique

RevueJournal of Neuroscience · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensMicrosemi (Canada)
Organismes subventionnairesU.S. National Library of MedicineNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute on Deafness and Other Communication DisordersNational Heart, Lung, and Blood InstituteUniformed Services University of the Health SciencesÖsterreichische ForschungsförderungsgesellschaftNational Institute on AgingMedizinische Universität GrazOesterreichische NationalbankErasmus Medisch CentrumZonMwAustrian Science FundRussian Foundation for Basic ResearchEuropean CommissionBroad InstituteNational Alzheimer's Coordinating CenterNational Human Genome Research InstituteNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekUniversity of PennsylvaniaNational Institutes of HealthKarl-Franzens-Universität GrazU.S. Department of Health and Human Services
Mots-clésMitochondrionBiologyOxidative phosphorylationMitochondrial DNADNAJA3Cell biologymitochondrial fusionOxidative stressNeurodegenerationHuman mitochondrial geneticsAlzheimer's diseaseExcitotoxicityMitochondrial diseaseGeneticsDiseaseBiochemistryGenePathologyMedicineProgrammed cell deathApoptosis

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

In addition to amyloid-β plaques and tau tangles, mitochondrial dysfunction is implicated in the pathology of Alzheimer9s disease (AD). Neurons heavily rely on mitochondrial function, and deficits in brain energy metabolism are detected early in AD; however, direct human genetic evidence for mitochondrial involvement in AD pathogenesis is limited. We analyzed whole-exome sequencing data of 4549 AD cases and 3332 age-matched controls and discovered that rare protein altering variants in the gene pentatricopeptide repeat-containing protein 1 (PTCD1) show a trend for enrichment in cases compared with controls. We show here that PTCD1 is required for normal mitochondrial rRNA levels, proper assembly of the mitochondrial ribosome and hence for mitochondrial translation and assembly of the electron transport chain. Loss of PTCD1 function impairs oxidative phosphorylation and forces cells to rely on glycolysis for energy production. Cells expressing the AD-linked variant of PTCD1 fail to sustain energy production under increased metabolic stress. In neurons, reduced PTCD1 expression leads to lower ATP levels and impacts spontaneous synaptic activity. Thus, our study uncovers a possible link between a protein required for mitochondrial function and energy metabolism and AD risk. SIGNIFICANCE STATEMENT Mitochondria are the main source of cellular energy and mitochondrial dysfunction is implicated in the pathology of Alzheimer9s disease (AD) and other neurodegenerative disorders. Here, we identify a variant in the gene PTCD1 that is enriched in AD patients and demonstrate that PTCD1 is required for ATP generation through oxidative phosphorylation. PTCD1 regulates the level of 16S rRNA, the backbone of the mitoribosome, and is essential for mitochondrial translation and assembly of the electron transport chain. Cells expressing the AD-associated variant fail to maintain adequate ATP production during metabolic stress, and reduced PTCD1 activity disrupts neuronal energy homeostasis and dampens spontaneous transmission. Our work provides a mechanistic link between a protein required for mitochondrial function and genetic AD risk.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,019
Tête enseignante GPT0,265
Écart entre enseignants0,246 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations34
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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