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Enregistrement W2942034010 · doi:10.1097/mph.0000000000001487

A Rare Case of Activated Phosphoinositide 3-Kinase Delta Syndrome (APDS) Presenting With Hemophagocytosis Complicated With Hodgkin Lymphoma

2019· article· en· W2942034010 sur OpenAlexaff
Murat Cansever, Natalia Ziętara, Samuel C. C. Chiang, Alper Özcan, Ebru Yılmaz, Musa Karakükçü, Meino Rohlfs, Ido Somekh, Özlem Canöz, Ümmühan Abdülrezzak, Yenan T. Bryceson, Christoph Klein, Ekrem Ünal, Türkan Patıroğlu

Notice bibliographique

RevueJournal of Pediatric Hematology/Oncology · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAutoimmune and Inflammatory Disorders Research
Établissements canadiensPediatric Oncology Group
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHemophagocytic lymphohistiocytosisHemophagocytosisMedicineLymphomaHematopoietic stem cell transplantationIfosfamideEtoposideImmunologyChemotherapyPancytopeniaInternal medicineTransplantationBone marrow

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Gain of function mutations in the p110δ catalytic subunit of the phosphatidylinositol-3-OH kinase (PIK3CD) classified as activated phosphoinositide 3-kinase delta syndrome (APDS) are the cause of a primary immunodeficiency characterized by recurrent sinopulmonary infections, and lymphoproliferation. Previously, autoimmunity and Epstein-Barr virus-related B-cell lymphoma have been documented for patients with APDS; here, we present a case that extends the picture, as the patient shows the full diagnostic criteria of hemophagocytic lymphohistiocytosis at 6 months of age. He experienced Hodgkin lymphoma as a 2.5-year-old baby. Next-generation sequencing returned a de novo heterozygous missense variant in PIK3CD (LRG_191t1: c.3061G>A; p.Glu1021Lys), confirming the primary immunodeficiency. After 2 courses of ifosfamide, cisplatin, and etoposide combined with brentuximab, the patient successfully underwent allogeneic hematopoietic stem cell transplantation from his HLA full matched sister, and he has been well for 18 months after that. The hematologist treating Hodgkin lymphoma and/or hemophagocytic lymphohistiocytosis should be vigilant about the possible underlying immune deficiency, and they should consider APDS in their differential diagnosis.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,712
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,300
Écart entre enseignants0,282 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations20
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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