An upfront immunomodulatory therapy protocol for pediatric opsoclonus‐myoclonus syndrome
Notice bibliographique
Résumé
BACKGROUND: Treatment of opsoclonus-myoclonus syndrome (OMS) has historically involved corticosteroids and intravenous immunoglobulin (IVIG) for a duration of 6-12 months or longer. This study evaluated whether a brief upfront immunomodulatory therapy protocol with rituximab reduces the duration of OMS therapy without adversely affecting OMS outcomes. PROCEDURE: Retrospective chart review was performed for consecutive children diagnosed with OMS from 2006 to 2019 at The Hospital for Sick Children (Toronto, Canada). Children treated within 3 months of diagnosis with a treatment protocol involving pulse methylprednisolone (3-5 days, followed by an oral steroid taper), IVIG and/or plasma exchange, and rituximab (protocol group, n = 7) were compared to a historical group treated primarily with prednisone and IVIG (n = 8). RESULTS: The duration of corticosteroid treatment was shorter in the protocol (median 4.5 [range 3-12] months) compared to that in the historical group (median 21.5 [range 6-70] months, P = .005), and subjects in the protocol group received fewer cycles of IVIG (median 1 [range 0-7] cycle vs 7 [range 1-70] cycles, P = .01). The proportion of children with OMS relapse was similar between the protocol and historic groups (2/6 vs 5/8, P = .59). OMS symptom rating scales at 12-month follow-up were similar in the protocol group (median 2.5, range 0-3) compared to that in the historical group (median 1, range 0-7; P = .66). CONCLUSIONS: An upfront immunomodulatory therapy protocol with rituximab permits reduction in the duration of corticosteroid and IVIG therapy without a detrimental effect on OMS outcomes. Future studies with longer follow-up will have to determine whether neurocognitive and psychosocial outcomes are improved by this approach.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
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Scores Codex et Gemma par catégorie
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,000 | 0,000 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,001 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
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score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.
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