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Enregistrement W2950599017 · doi:10.1371/journal.pone.0216705

CiliaCarta: An integrated and validated compendium of ciliary genes

2019· article· en· W2950599017 sur OpenAlexafffund
Teunis J. P. van Dam, Julie Kennedy, Robin van der Lee, Erik de Vrieze, Kirsten A. Wunderlich, Suzanne Rix, Gerard W. Dougherty, Nils J. Lambacher, Chunmei Li, Victor L. Jensen, Michel R. Leroux, Rim Hjeij, Nicola Horn, Yves Texier, Yasmin Wissinger, Jeroen van Reeuwijk, Gabrielle Wheway, Barbara Knapp, Jan Frederik Scheel, Brunella Franco, Dorus A. Mans, Erwin van Wijk, François Képès, Gisela G. Slaats, Grischa Toedt, Hannie Kremer, Heymut Omran, Katarzyna Szymańska, Konstantinos Koutroumpas, Marius Ueffing, Thanh-Minh T. Nguyen, Stef J.F. Letteboer, Machteld M. Oud, Sylvia E. C. van Beersum, Miriam Schmidts, Philip L. Beales, Qianhao Lu, Rachel H. Giles, Radek Szklarczyk, Robert B. Russell, Toby J. Gibson, Colin A. Johnson, Oliver E. Blacque, Uwe Wolfrum, Karsten Boldt, Ronald Roepman, Víctor Hernández-Hernández, Martijn A. Huynen

Notice bibliographique

RevuePLoS ONE · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic and Kidney Cyst Diseases
Établissements canadiensSimon Fraser University
Organismes subventionnairesSociale en Geesteswetenschappen, NWOBiotechnology and Biological Sciences Research CouncilCanadian Institutes of Health ResearchNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekMedical Research CouncilStichting MetakidsNierstichtingRadboud UniversiteitDeutsche ForschungsgemeinschaftRadboud Universitair Medisch CentrumNational Institute for Health and Care ResearchMichael Smith Health Research BCSeventh Framework ProgrammeVirgo ConsortiumFoundation Fighting Blindness
Mots-clésCiliopathyCiliopathiesCiliumBiologyZebrafishCandidate geneTranscriptomeComputational biologyJoubert syndromeGeneticsPhenotypeGeneBioinformaticsGene expression

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The cilium is an essential organelle at the surface of mammalian cells whose dysfunction causes a wide range of genetic diseases collectively called ciliopathies. The current rate at which new ciliopathy genes are identified suggests that many ciliary components remain undiscovered. We generated and rigorously analyzed genomic, proteomic, transcriptomic and evolutionary data and systematically integrated these using Bayesian statistics into a predictive score for ciliary function. This resulted in 285 candidate ciliary genes. We generated independent experimental evidence of ciliary associations for 24 out of 36 analyzed candidate proteins using multiple cell and animal model systems (mouse, zebrafish and nematode) and techniques. For example, we show that OSCP1, which has previously been implicated in two distinct non-ciliary processes, causes ciliogenic and ciliopathy-associated tissue phenotypes when depleted in zebrafish. The candidate list forms the basis of CiliaCarta, a comprehensive ciliary compendium covering 956 genes. The resource can be used to objectively prioritize candidate genes in whole exome or genome sequencing of ciliopathy patients and can be accessed at http://bioinformatics.bio.uu.nl/john/syscilia/ciliacarta/.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,024
Score d'incertitude au seuil0,398

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,019
Tête enseignante GPT0,216
Écart entre enseignants0,197 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations175
Publié2019
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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