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Enregistrement W2966640019 · doi:10.1002/ajmg.c.31730

The diagnostic workup in a patient with AMC: Overview of the clinical evaluation and paraclinical analyses with review of the literature

2019· review· en· W2966640019 sur OpenAlexaff
Klaus Dieterich, Pauline Le Tanno, Eva Kimber, Pierre‐Simon Jouk, Judith G. Hall, Philip F. Giampietro

Notice bibliographique

RevueAmerican Journal of Medical Genetics Part C Seminars in Medical Genetics · 2019
Typereview
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueNeurogenetic and Muscular Disorders Research
Établissements canadiensChildren's & Women's Health Centre of British Columbia
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésArthrogryposis multiplex congenitaMuscle contractureMedicineAnterior Horn CellArthrogryposisPhysical medicine and rehabilitationBioinformaticsPathologySurgeryDiseaseBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Arthrogryposis multiplex congenita, or AMC, is a clinical sign defined as congenital contractures of at least two joint levels. These joint contractures are always secondary to diminished fetal movement which can have numerous causes that affect any part of the anatomical structures implicated in movement: the central nervous system, the anterior horn cell, the nerve, the neuromuscular junction, the muscle, or the joint itself. Make a precise diagnosis of the cause in a patient with multiple joint contractures is therefore challenging. The aim of this article is to summarize the use and diagnostic value of common examinations and analyses performed postnatally in patients affected by AMC from a literature review. We also compare this data with results from our clinical practice. Even though it is difficult to give precise guidelines today, it appears that genetic studies, such as whole exome or genome analysis in all patients and chromosomal microarray analysis in patients with intellectual disability and AMC should be preferred as first tier investigations over EMG and muscle biopsy.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,010
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,020
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche, Études des sciences et des technologies, Intégrité de la recherche
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Autre devis · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,976
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0100,020
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0040,001
Bibliométrie0,0000,002
Études des sciences et des technologies0,0000,004
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0020,001
Intégrité de la recherche0,0010,004
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,131
Tête enseignante GPT0,512
Écart entre enseignants0,382 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeAutre devis
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations26
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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