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Enregistrement W2992443555 · doi:10.1038/s41591-019-0672-3

Human SNORA31 variations impair cortical neuron-intrinsic immunity to HSV-1 and underlie herpes simplex encephalitis

2019· article· en· W2992443555 sur OpenAlexaff
Fabien G. Lafaille, Oliver Harschnitz, Yoon Seung Lee, Peng Zhang, Mary L. Hasek, Gaspard Kerner, Yuval Itan, Osefame Ewaleifoh, Franck Rapaport, Thomas M. Carlile, Madalina E. Carter-Timofte, Dominik Paquet, Kerry Dobbs, Bastian Zimmer, Daxing Gao, María F. Rojas-Durán, Dylan Kwart, Vimel Rattina, Michael J. Ciancanelli, Jessica L. McAlpine, Lazaro Lorenzo, Soraya Boucherit, Flore Rozenberg, Rabih Halwani, Benoît Henry, N. Amenzoui, Zobaida Alsum, Laura Marques, Joseph A. Church, Saleh Al‐Muhsen, Marc Tardieu, Ahmed Aziz Bousfiha, Søren R. Paludan, Trine H. Mogensen, Lluís Quintana‐Murci, Marc Tessier‐Lavigne, Gregory A. Smith, Luigi D. Notarangelo, Lorenz Studer, Wendy V. Gilbert, Laurent Abel, Jean‐Laurent Casanova, Shen‐Ying Zhang

Notice bibliographique

RevueNature Medicine · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRNA regulation and disease
Établissements canadiensHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesNHLBI Division of Intramural ResearchNational Institute of Biomedical Imaging and BioengineeringNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute of General Medical SciencesNational Cancer InstituteNational Center for Advancing Translational SciencesAgence Nationale de la RechercheGeorgia Clinical and Translational Science AllianceNovo Nordisk FondenLundbeckfondenDivision of Intramural Research, National Institute of Allergy and Infectious DiseasesInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleNorthwestern UniversityNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesUniversité Paris DescartesFeinberg School of MedicineNew York Stem Cell FoundationH. Lundbeck A/SNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human Services
Mots-clésEncephalitisNeuroscienceImmunityHerpes simplex virusVirologyHSL and HSVBiologyImmunologyMedicineImmune systemVirus

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Herpes simplex virus-1 (HSV-1) encephalitis (HSE) is typically sporadic. Inborn errors of TLR3- and DBR1-mediated central nervous system cell-intrinsic immunity can account for forebrain and brainstem HSE, respectively. We report five unrelated patients with forebrain HSE, each heterozygous for one of four rare variants of SNORA31, encoding a small nucleolar RNA of the H/ACA class that are predicted to direct the isomerization of uridine residues to pseudouridine in small nuclear RNA and ribosomal RNA. We show that CRISPR/Cas9-introduced bi- and monoallelic SNORA31 deletions render human pluripotent stem cell (hPSC)-derived cortical neurons susceptible to HSV-1. Accordingly, SNORA31-mutated patient hPSC-derived cortical neurons are susceptible to HSV-1, like those from TLR3- or STAT1-deficient patients. Exogenous interferon (IFN)-β renders SNORA31- and TLR3- but not STAT1-mutated neurons resistant to HSV-1. Finally, transcriptome analysis of SNORA31-mutated neurons revealed normal responses to TLR3 and IFN-α/β stimulation but abnormal responses to HSV-1. Human SNORA31 thus controls central nervous system neuron-intrinsic immunity to HSV-1 by a distinctive mechanism.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,290
Écart entre enseignants0,282 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations112
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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