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Enregistrement W3033980265 · doi:10.7759/cureus.8443

Cystoid Macular Edema in a 10-Year-Old Boy With Cohen Syndrome

2020· article· en· W3033980265 sur OpenAlexaff
Caleb A. Liles, Michael S Tensmeyer, Justin M York, Lakmal Ekanayake, Julie C. Lew

Notice bibliographique

RevueCureus · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueBlood disorders and treatments
Établissements canadiensHeritage College
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicinePediatricsMacular edemaCataractsHypoplasiaGenetic testingOphthalmologySurgeryInternal medicineRetinal

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Cohen syndrome is an extremely rare disease with characteristic somatic and multi-system features that severely affect vision. Ophthalmologists must consider Cohen syndrome when developmental delay, high-grade myopia, and retinal dystrophy are present in a child. Here we report a case of Cohen syndrome in a 10-year-old boy presenting with cystoid macular edema (CME), only the second reported case of its kind. This case illustrates the phenotypic variability that can occur in Cohen syndrome, with rare features in addition to CME including trace posterior subcapsular cataracts, growth hormone deficiency, mild vermian hypoplasia, a nasolacrimal cyst, hearing loss, and high-functioning intelligence quotient (IQ). Our patient did not have an identifiable second mutation even after extensive genetic testing, which raises questions about whether the patient has a novel gene variant for the disease or an autosomal dominant mode of inheritance exists for Cohen syndrome. In addition to peripheral vision loss, the rare appearance of macular edema can threaten the remaining vision and requires intervention. This case also demonstrates that, without a high index of suspicion, there can be considerable delay in diagnosing Cohen syndrome. Though little is known about the prevalence of many of the clinical features seen in our case in the Cohen syndrome population, this case raises awareness of the syndrome and the need to recognize various clinical features, perform genetic testing, and direct appropriate treatment to prevent complications and help improve quality of life.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,007

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0020,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0030,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,214
Écart entre enseignants0,205 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2020
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Résumé présentoui

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