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Enregistrement W3123631173 · doi:10.1073/pnas.2021836118

PIAS1 modulates striatal transcription, DNA damage repair, and SUMOylation with relevance to Huntington’s disease

2021· article· en· W3123631173 sur OpenAlexaff
Eva L. Morozko, Charlene Smith-Geater, Alejandro Mas Monteys, Subrata Pradhan, Ryan G. Lim, Peter Langfelder, Marketta Kachemov, Jayesh A. Kulkarni, Josh Zaifman, Austin Hill, Jennifer Stocksdale, Pieter R. Cullis, Jie Wu, Joseph Ochaba, Ricardo Miramontes, Anirban Chakraborty, Tapas K. Hazra, Alice Lau, Sophie St-Cyr, Iliana Orellana, Lexi Kopan, Keona Q. Wang, Sylvia Y. Yeung, Blair R. Leavitt, Jack C. Reidling, X. William Yang, Joan S. Steffan, Beverly L. Davidson, Partha Sarathi Sarkar, Leslie M. Thompson

Notice bibliographique

RevueProceedings of the National Academy of Sciences · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensIncisive Genetics (Canada)BC Innovation CouncilUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeUniversity of California, IrvineChildren's Hospital of PhiladelphiaCHDI FoundationNational Eye InstituteRoy J. Carver Charitable TrustNational Cancer InstituteNational Institutes of HealthNational Science Foundation
Mots-clésHuntington's diseaseSUMO proteinDNA damageDNA repairTranscription (linguistics)DiseaseBiologyGeneticsDNA Damage RepairHuntingtinDNACancer researchMedicineGeneUbiquitinInternal medicinePhilosophy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

DNA damage repair genes are modifiers of disease onset in Huntington's disease (HD), but how this process intersects with associated disease pathways remains unclear. Here we evaluated the mechanistic contributions of protein inhibitor of activated STAT-1 (PIAS1) in HD mice and HD patient-derived induced pluripotent stem cells (iPSCs) and find a link between PIAS1 and DNA damage repair pathways. We show that PIAS1 is a component of the transcription-coupled repair complex, that includes the DNA damage end processing enzyme polynucleotide kinase-phosphatase (PNKP), and that PIAS1 is a SUMO E3 ligase for PNKP. Pias1 knockdown (KD) in HD mice had a normalizing effect on HD transcriptional dysregulation associated with synaptic function and disease-associated transcriptional coexpression modules enriched for DNA damage repair mechanisms as did reduction of PIAS1 in HD iPSC-derived neurons. KD also restored mutant HTT-perturbed enzymatic activity of PNKP and modulated genomic integrity of several transcriptionally normalized genes. The findings here now link SUMO modifying machinery to DNA damage repair responses and transcriptional modulation in neurodegenerative disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,003

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,038
Tête enseignante GPT0,283
Écart entre enseignants0,244 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations54
Publié2021
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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