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Enregistrement W3203631914 · doi:10.1080/21678421.2021.1980890

Genetic testing for amyotrophic lateral sclerosis in Canada – an assessment of current practices

2021· article· en· W3203631914 sur OpenAlexaffabout
Kristiana Salmon, Nancy Anoja, Ari Breiner, Marvin Chum, Annie Dionne, Nicolas Dupré, Amanda Fiander, Daniel Fok, Amer A. Ghavanini, Sylvie Gosselin, Aaron Izenberg, Wendy Johnston, Sanjay Kalra, Geneviève Matte, Michel Melanson, Colleen O’Connell, Benjamin Ritsma, Kerri Schellenberg, Christen Shoesmith, Sandra Tremblay, Heather Williams, Angela Genge

Notice bibliographique

RevueAmyotrophic Lateral Sclerosis and Frontotemporal Degeneration · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensLondon Health Sciences CentreUniversity of SaskatchewanQueen's UniversityStan Cassidy FoundationUniversity of AlbertaSunnybrook Health Science CentreUniversity of British ColumbiaCentre Hospitalier Universitaire de SherbrookeUniversity of British Columbia, Okanagan CampusSt. Joseph’s Healthcare HamiltonTrillium Health CentreCentre Hospitalier de l’Université de MontréalUniversité LavalMcMaster UniversityCentre intégré de santé et de services sociaux de Chaudière-AppalachesHealth Sciences CentreOttawa HospitalKingston Health Sciences CentreMcGill UniversityMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesBiogen
Mots-clésGenetic testingGenetic counselingMedicineAmyotrophic lateral sclerosisFamily medicineHealth careDiseasePathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Objective: To understand current genetic testing practices at Canadian ALS clinics. Methods: An online survey and phone interviews, with clinicians practicing in 27 ALS clinics in Canada, were employed to collect data. Quantitative and qualitative analyses were conducted. Results: Ninety-three percent (25/27) of ALS clinics in Canada are routinely ordering genetic testing for familial ALS, while 33% (9/27) of clinics are routinely ordering genetic testing for sporadic ALS. Barriers to genetic testing include a perceived lack of an impact on treatment plan, difficulty in obtaining approvals, primarily from provincial Ministries of Health, and limited access to genetic counseling. Predictive testing practices were found to be the most variable across the country. The average wait time for a symptomatic patient living with ALS to see a genetic counselor in Canada is 10 months (range 0–36 months). Conclusions: Access to genetic testing, and testing practices, vary greatly across Canadian ALS clinics. There may be patients with a monogenetic etiology to their ALS who are not being identified given that genetic testing for patients diagnosed with ALS is not routinely performed at all clinics. This study highlights potential inequities for patients with ALS that can arise from variability in health care delivery across jurisdictions, in a federally-funded, but provincially-regulated, health care system. Clinical trials for both symptomatic ALS patients and pre-symptomatic ALS gene carriers are ongoing, and ALS clinicians in Canada are motivated to improve access to genetic testing for ALS.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,330
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,001
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,129
Tête enseignante GPT0,356
Écart entre enseignants0,227 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations20
Publié2021
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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