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Enregistrement W3207758744 · doi:10.1093/brain/awab404

Preventing amyotrophic lateral sclerosis: insights from pre-symptomatic neurodegenerative diseases

2021· article· en· W3207758744 sur OpenAlexafffund
Michael Benatar, Joanne Wuu, Caroline McHutchison, Ronald B. Postuma, Bradley F. Boeve, Ronald C. Petersen, Christopher A. Ross, Howard J. Rosen, Jalayne J. Arias, Stephanie Fradette, Michael McDermott, Jeremy M. Shefner, Christine Stanislaw, Sharon Abrahams, Stephanie Cosentino, Richard S. Finkel, Volkan Granit, Anne‐Laure Grignon, Jonathan D. Rohrer, Corey T. McMillan, Murray Grossman, Martin R. Turner, Kuldip D. Dave, Toby A. Ferguson, Mary-Kay Floeter, Tania F. Gendron, Murray Grossman, Amelie K. Gubitz, Petra Kaufman, Isabelle Le Ber, Suzee Lee, Andrea Malaspina, Katie Nicholson, Richard Robinson, Nadine Tatton, Neil Thakur, Jochen H. Weishaupt

Notice bibliographique

RevueBrain · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensMcGill UniversityMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Cancer InstituteAssociation for Frontotemporal DegenerationNational Institutes of HealthParkinson CanadaLittle Family FoundationMotor Neurone Disease AssociationCytokineticsBrain Research UKBiogenUniversity of MiamiProthenaAlexion PharmaceuticalsTau ConsortiumNational Institute on AgingNational Institute for Health and Care ResearchMedical Research CouncilTeva Pharmaceutical IndustriesAcorda TherapeuticsMitsubishi Tanabe Pharma CorporationALS AssociationGenentechMuscular Dystrophy AssociationAveXisAlzheimer's Association
Mots-clésAmyotrophic lateral sclerosisFrontotemporal dementiaDiseaseMedicineNeuroscienceProgressive muscular atrophyAtrophyC9orf72DementiaPathologyPsychology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Significant progress has been made in understanding the pre-symptomatic phase of amyotrophic lateral sclerosis. While much is still unknown, advances in other neurodegenerative diseases offer valuable insights. Indeed, it is increasingly clear that the well-recognized clinical syndromes of Alzheimer's disease, Parkinson's disease, Huntington's disease, spinal muscular atrophy and frontotemporal dementia are also each preceded by a pre-symptomatic or prodromal period of varying duration, during which the underlying disease process unfolds, with associated compensatory changes and loss of inherent system redundancy. Key insights from these diseases highlight opportunities for discovery in amyotrophic lateral sclerosis. The development of biomarkers reflecting amyloid and tau has led to a shift in defining Alzheimer's disease based on inferred underlying histopathology. Parkinson's disease is unique among neurodegenerative diseases in the number and diversity of non-genetic biomarkers of pre-symptomatic disease, most notably REM sleep behaviour disorder. Huntington's disease benefits from an ability to predict the likely timing of clinically manifest disease based on age and CAG-repeat length alongside reliable neuroimaging markers of atrophy. Spinal muscular atrophy clinical trials have highlighted the transformational value of early therapeutic intervention, and studies in frontotemporal dementia illustrate the differential role of biomarkers based on genotype. Similar advances in amyotrophic lateral sclerosis would transform our understanding of key events in pathogenesis, thereby dramatically accelerating progress towards disease prevention. Deciphering the biology of pre-symptomatic amyotrophic lateral sclerosis relies on a clear conceptual framework for defining the earliest stages of disease. Clinically manifest amyotrophic lateral sclerosis may emerge abruptly, especially among those who harbour genetic mutations associated with rapidly progressive amyotrophic lateral sclerosis. However, the disease may also evolve more gradually, revealing a prodromal period of mild motor impairment preceding phenoconversion to clinically manifest disease. Similarly, cognitive and behavioural impairment, when present, may emerge gradually, evolving through a prodromal period of mild cognitive impairment or mild behavioural impairment before progression to amyotrophic lateral sclerosis. Biomarkers are critically important to studying pre-symptomatic amyotrophic lateral sclerosis and essential to efforts to intervene therapeutically before clinically manifest disease emerges. The use of non-genetic biomarkers, however, presents challenges related to counselling, informed consent, communication of results and limited protections afforded by existing legislation. Experiences from pre-symptomatic genetic testing and counselling, and the legal protections against discrimination based on genetic data, may serve as a guide. Building on what we have learned-more broadly from other pre-symptomatic neurodegenerative diseases and specifically from amyotrophic lateral sclerosis gene mutation carriers-we present a road map to early intervention, and perhaps even disease prevention, for all forms of amyotrophic lateral sclerosis.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,935
Score d'incertitude au seuil0,924

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,028
Tête enseignante GPT0,280
Écart entre enseignants0,252 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations116
Publié2021
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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