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Enregistrement W4220826638 · doi:10.1007/s00415-022-11068-0

Anomia is present pre-symptomatically in frontotemporal dementia due to MAPT mutations

2022· article· en· W4220826638 sur OpenAlexafffund
Arabella Bouzigues, Lucy L. Russell, Georgia Peakman, Martina Bocchetta, Caroline Greaves, Rhian S. Convery, Emily Todd, James B. Rowe, Barbara Borroni, Daniela Galimberti, Pietro Tiraboschi, Mario Masellis, Maria Carmela Tartaglia, Elizabeth Finger, John C. van Swieten, Harro Seelaar, Lize C. Jiskoot, Sandro Sorbi, Christopher Butler, Caroline Graff, Alexander Gerhard, Tobias Langheinrich, Robert Laforce, Raquel Sánchez‐Valle, Alexandre de Mendonça, Fermín Moreno, Matthis Synofzik, Rik Vandenberghe, Simon Ducharme, Isabelle Le Ber, Johannes Levin, Adrian Danek, Florence Pasquier, Isabel Santana, Jonathan D. Rohrer, Aitana Sogorb‐Esteve, Annabel Nelson, Carolin Heller, David M. Cash, David L. Thomas, Hanya Benotmane, Henrik Zetterberg, Imogen J. Swift, Jennifer Nicholas, Kiran Samra, Rachelle Shafei, Carolyn Timberlake, Thomas Cope, Timothy Rittman, Alberto Benussi, Enrico Premi, Roberto Gasparotti, Silvana Archetti, Stefano Gazzina, Valentina Cantoni, Andrea Arighi, Chiara Fenoglio, Elio Scarpini, Giorgio Fumagalli, Vittoria Borracci, Giacomina Rossi, Giorgio Giaccone, Paola Caroppo, Sara Prioni, Veronica Redaelli, David F. Tang‐Wai, Ekaterina Rogaeva, Miguel Castelo‐Branco, Ron Keren, Sandra E. Black, Sara Mitchell, Christen Shoesmith, Rosa Rademakers, Jackie M. Poos, Janne M. Papma, Lucia Giannini, Rick van Minkelen, Yolande A.L. Pijnenburg, Benedetta Nacmias, Camilla Ferrari, Cristina Polito, Gemma Lombardi, Valentina Bessi, Michele Veldsman, Christin Andersson, Håkan Thonberg, Linn Öijerstedt, Vesna Jelić, Paul Thompson, Albert Lladó, Anna Antonell, Jaume Olives, Mircea Balasa, Núria Bargalló, Sergi Borrego‐Écija, Ana Verdelho, Carolina Maruta, Catarina B. Ferreira, Gabriel Miltenberger, Frederico Simões do Couto, Alazne Gabilondo, Ana Gorostidi, Jorge Villanúa, Marta Cañada, Mikel Tainta, Miren Zulaica, Myriam Barandiarán, Patricia Alves, Benjamin Bender, Carlo Wilke, Lisa Graf, Annick Vogels, Mathieu Vandenbulcke, Philip Van Damme, Rose Bruffaerts, Koen Poesen, Pedro Rosa‐Neto, Serge Gauthier, Agnès Camuzat, Alexis Brice, Anne Bertrand, Aurélie Funkiewiez, Daisy Rinaldi, Dario Saracino, Olivier Colliot, Sabrina Sayah, Catharina Prix, Elisabeth Wlasich, Olivia Wagemann, Sandra Loosli, Sonja Schönecker, Tobias Hoegen, Jolina Lombardi, Sarah Anderl‐Straub, Adeline Rollin, Grégory Kuchcinski, Maxime Bertoux, Thibaud Lebouvier, Vincent Deramecourt, Beatriz Santiago, Diana Duro, Maria João Leitão, Maria Rosário Almeida, Miguel Tábuas‐Pereira, Sònia Afonso, Annerose Engel, Maryna Polyakova

Notice bibliographique

RevueJournal of Neurology · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensMcGill UniversityDouglas Mental Health University InstituteUniversité LavalHealth Sciences CentreOccupational Cancer Research CentreMontreal Neurological Institute and HospitalUniversity of TorontoWestern UniversitySunnybrook Health Science Centre
Organismes subventionnairesNIHR Cambridge Biomedical Research CentreUCLH Biomedical Research CentreDepartment of Health and Social CareMedical Research CouncilUK Dementia Research InstituteFondazione I.R.C.C.S. Istituto Neurologico Carlo BestaUniversiteit AntwerpenUniversity of TorontoUniversidade de CoimbraUniversità degli Studi di FirenzeAlzheimer’s Research UKToronto Rehabilitation InstituteRobarts Research InstituteAlzheimer's SocietyAgence Nationale de la RechercheUniversity of OxfordErasmus Medisch CentrumUniversity Health NetworkBrain Research UKDeutsche ForschungsgemeinschaftNational Institute for Health and Care ResearchKarolinska InstitutetEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchSunnybrook Research InstituteNational Brain Appeal
Mots-clésFrontotemporal dementiaC9orf72PsychologyFrontotemporal lobar degenerationDementiaMutationNeuroscienceAudiologyMedicineInternal medicineGeneticsDiseaseBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: A third of frontotemporal dementia (FTD) is caused by an autosomal-dominant genetic mutation in one of three genes: microtubule-associated protein tau (MAPT), chromosome 9 open reading frame 72 (C9orf72) and progranulin (GRN). Prior studies of prodromal FTD have identified impaired executive function and social cognition early in the disease but few have studied naming in detail. METHODS: We investigated performance on the Boston Naming Test (BNT) in the GENetic Frontotemporal dementia Initiative cohort of 499 mutation carriers and 248 mutation-negative controls divided across three genetic groups: C9orf72, MAPT and GRN. Mutation carriers were further divided into 3 groups according to their global CDR plus NACC FTLD score: 0 (asymptomatic), 0.5 (prodromal) and 1 + (fully symptomatic). Groups were compared using a bootstrapped linear regression model, adjusting for age, sex, language and education. Finally, we identified neural correlates of anomia within carriers of each genetic group using a voxel-based morphometry analysis. RESULTS: All symptomatic groups performed worse on the BNT than controls with the MAPT symptomatic group scoring the worst. Furthermore, MAPT asymptomatic and prodromal groups performed significantly worse than controls. Correlates of anomia in MAPT mutation carriers included bilateral anterior temporal lobe regions and the anterior insula. Similar bilateral anterior temporal lobe involvement was seen in C9orf72 mutation carriers as well as more widespread left frontal atrophy. In GRN mutation carriers, neural correlates were limited to the left hemisphere, and involved frontal, temporal, insula and striatal regions. CONCLUSION: This study suggests the development of early anomia in MAPT mutation carriers, likely to be associated with impaired semantic knowledge. Clinical trials focused on the prodromal period within individuals with MAPT mutations should use language tasks, such as the BNT for patient stratification and as outcome measures.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,162
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,024
Tête enseignante GPT0,315
Écart entre enseignants0,291 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations14
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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