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Enregistrement W4281609742 · doi:10.1212/wnl.0000000000200699

Genome-wide Association and Meta-analysis of Age at Onset in Parkinson Disease

2022· review· en· W4281609742 sur OpenAlexfundno aff
Sandeep Grover, Ashwin Ashok Kumar Sreelatha, Lasse Pihlstrøm, Cloé Domenighetti, Claudia Schulte, Pierre‐Emmanuel Sugier, Milena Radivojkov‐Blagojevic, Peter Lichtner, Océane Mohamed, Berta Portugal, Zied Landoulsi, Patrick May, Dheeraj Reddy Bobbili, Connor Edsall, Felix Bartusch, Maximilian Hanussek, Jens Krüger, Dena G. Hernandez, Cornelis Blauwendraat, George D. Mellick, Alexander Zimprich, Walter Pirker, Manuela Tan, Ekaterina Rogaeva, Anthony E. Lang, Sulev Kõks, Pille Taba, Suzanne Lesage, Alexis Brice, Jean‐Christophe Corvol, Marie‐Christine Chartier‐Harlin, Eugénie Mutez, Kathrin Brockmann, Angela Deutschländer, G. Hadjigeorgiou, Efthimos Dardiotis, Leonidas Stefanis, Athina Maria Simitsi, Enza Maria Valente, Simona Petrucci, Letizia Straniero, Anna Zecchinelli, Gianni Pezzoli, Laura Brighina, Carlo Ferrarese, Grazia Annesi, Andrea Quattrone, Monica Gagliardi, Lena F. Burbulla, Hirotaka Matsuo, Yusuke Kawamura, Nobutaka Hattori, Kenya Nishioka, Sun Ju Chung, Yun Joong Kim, Lukas Pavelka, Bart P.C. van de Warrenburg, Bastiaan R. Bloem, Andrew Singleton, Jan Aasly, Mathias Toft, Leonor Correia Guedes, Joaquim J. Ferreira, Soraya Bardien, Jonathan Carr, Eduardo Tolosa, Mario Ezquerra, Pau Pástor, Mónica Díez-Fairén, Karin Wirdefeldt, Nancy L. Pedersen, Caroline Ran, Andrea Carmine Belin, Andreas Puschmann, Clara Hellberg, Carl E Clarke, Karen Morrison, Dimitri Krainc, Matthew J. Farrer, Rejko Krüger, Alexis Elbaz, Thomas Gasser, Manu Sharma

Notice bibliographique

RevueNeurology · 2022
Typereview
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesSorbonne UniversitéDeutsches Zentrum für Neurodegenerative ErkrankungenUniversity of TorontoAssistance Publique - Hôpitaux de ParisFeinberg School of MedicineTartu ÜlikoolNational Defense Medical CollegeMurdoch UniversityNorthwestern University
Mots-clésGenome-wide association studyCourageGenetic associationMeta-analysisParkinson's diseaseHeritabilityDiseaseGeneticsMedicineBiologyInternal medicineSingle-nucleotide polymorphismGenotypeGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

<h3>Background and Objectives</h3> Considerable heterogeneity exists in the literature concerning genetic determinants of the age at onset (AAO) of Parkinson disease (PD), which could be attributed to a lack of well-powered replication cohorts. The previous largest genome-wide association studies (GWAS) identified <i>SNCA</i> and <i>TMEM175</i> loci on chromosome (Chr) 4 with a significant influence on the AAO of PD; these have not been independently replicated. This study aims to conduct a meta-analysis of GWAS of PD AAO and validate previously observed findings in worldwide populations. <h3>Methods</h3> A meta-analysis was performed on PD AAO GWAS of 30 populations of predominantly European ancestry from the Comprehensive Unbiased Risk Factor Assessment for Genetics and Environment in Parkinson9s Disease (COURAGE-PD) Consortium. This was followed by combining our study with the largest publicly available European ancestry dataset compiled by the International Parkinson Disease Genomics Consortium (IPDGC). <h3>Results</h3> The COURAGE-PD Consortium included a cohort of 8,535 patients with PD (91.9%: Europeans and 9.1%: East Asians). The average AAO in the COURAGE-PD dataset was 58.9 years (SD = 11.6), with an underrepresentation of females (40.2%). The heritability estimate for AAO in COURAGE-PD was 0.083 (SE = 0.057). None of the loci reached genome-wide significance (<i>p</i> &lt; 5 × 10<sup>−8</sup>). Nevertheless, the COURAGE-PD dataset confirmed the role of the previously published <i>TMEM175</i> variant as a genetic determinant of the AAO of PD with Bonferroni-corrected nominal levels of significance (<i>p</i> &lt; 0.025): (rs34311866: β(SE)<sub>COURAGE</sub> = 0.477(0.203), <i>p</i><sub>COURAGE</sub> = 0.0185). The subsequent meta-analysis of COURAGE-PD and IPDGC datasets (N<sub>total</sub> = 25,950) led to the identification of 2 genome-wide significant association signals on Chr 4, including the previously reported <i>SNCA</i> locus (rs983361: β(SE)<sub>COURAGE+IPDGC</sub> = 0.720(0.122), <i>p</i><sub>COURAGE+IPDGC</sub> = 3.13 × 10<sup>−9</sup>) and a novel <i>BST1</i> locus (rs4698412: β(SE)<sub>COURAGE+IPDGC</sub> = −0.526(0.096), <i>p</i><sub>COURAGE+IPDGC</sub> = 4.41 × 10<sup>−8</sup>). <h3>Discussion</h3> Our study further refines the genetic architecture of Chr 4 underlying the AAO of the PD phenotype through the identification of <i>BST1</i> as a novel AAO PD locus. These findings open a new direction for the development of treatments to delay the onset of PD.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict), Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Méta-analyse · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,551
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0040,002
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,075
Tête enseignante GPT0,324
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeMéta-analyse
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations71
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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