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Enregistrement W4282021509 · doi:10.1182/bloodadvances.2021006654

Genomic characterization of lymphomas in patients with inborn errors of immunity

2022· article· en· W4282021509 sur OpenAlexaff
Xiaofei Ye, Paul J. Maglione, Claudia Wehr, Xiaobo Li, Yating Wang, Hassan Abolhassani, Elena Deripapa, Dongbing Liu, Stephan Borte, Likun Du, Hui Wan, Andreas Plötner, Yvonne Giannoula, Huaibin M. Ko, Yong Hou, Shida Zhu, Jennifer Grossman, Birgitta Sander, Bodo Grimbacher, Lennart Hammarström, Alina Fedorova, Sergio D. Rosenzweig, Anna Shcherbina, Kui Wu, Klaus Warnatz, Charlotte Cunningham‐Rundles, Qiang Pan‐Hammarström

Notice bibliographique

RevueBlood Advances · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueImmunodeficiency and Autoimmune Disorders
Établissements canadiensAlberta Health Services
Organismes subventionnairesNational Institute of Allergy and Infectious Diseases
Mots-clésBiologyLymphomaGermlineCancer researchGenomeGeneticsGermline mutationPTENMutationGeneImmunologyPI3K/AKT/mTOR pathway

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Patients with inborn errors of immunity (IEI) have a higher risk of developing cancer, especially lymphoma. However, the molecular basis for IEI-related lymphoma is complex and remains elusive. Here, we perform an in-depth analysis of lymphoma genomes derived from 23 IEI patients. We identified and validated disease-causing or -associated germline mutations in 14 of 23 patients involving ATM, BACH2, BLM, CD70, G6PD, NBN, PIK3CD, PTEN, and TNFRSF13B. Furthermore, we profiled somatic mutations in the lymphoma genome and identified 8 genes that were mutated at a significantly higher level in IEI-associated diffuse large B-cell lymphomas (DLBCLs) than in non-IEI DLBCLs, such as BRCA2, NCOR1, KLF2, FAS, CCND3, and BRWD3. The latter, BRWD3, is furthermore preferentially mutated in tumors of a subgroup of activated phosphoinositide 3-kinase δ syndrome patients. We also identified 5 genomic mutational signatures, including 2 DNA repair deficiency-related signatures, in IEI-associated lymphomas and a strikingly high number of inter- and intrachromosomal structural variants in the tumor genome of a Bloom syndrome patient. In summary, our comprehensive genomic characterization of lymphomas derived from patients with rare genetic disorders expands our understanding of lymphomagenesis and provides new insights for targeted therapy.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,004

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,003
Tête enseignante GPT0,179
Écart entre enseignants0,176 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations40
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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