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Enregistrement W4311883815 · doi:10.3390/genes13122392

A Whole-Genome Sequencing Study Implicates GRAMD1B in Multiple Sclerosis Susceptibility

2022· article· en· W4311883815 sur OpenAlexafffund
Federica Esposito, Ana Maria Osiceanu, Melissa Sorosina, Linda Ottoboni, Bryan Bollman, Silvia Santoro, Barbara Bettegazzi, Andrea Zauli, Ferdinando Clarelli, Elisabetta Mascia, Andrea Calabria, Daniele Zacchetti, Ruggero Capra, Maurizio Ferrari, Paolo Provero, Dejan Lazarević, Davide Cittaro, Paola Carrera, Nikolaos A. Patsopoulos, Daniela Toniolo, A. Dessa Sadovnick, Gianvito Martino, Philip L. De Jager, Gıancarlo Comı, Elia Stupka, Carles Vilariño‐Güell, Laura Piccio, Filippo Martinelli Boneschi

Notice bibliographique

RevueGenes · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueMultiple Sclerosis Research Studies
Établissements canadiensUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesMinistero della SaluteMichael Smith Health Research BCCanadian Institutes of Health ResearchFondazione Italiana Sclerosi Multipla
Mots-clésMissense mutationBiologyMultiple sclerosisGeneticsGeneGenomeGenome-wide association studyMicrogliaPhenotypeGenotypeImmunologyInflammationSingle-nucleotide polymorphism

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

While the role of common genetic variants in multiple sclerosis (MS) has been elucidated in large genome-wide association studies, the contribution of rare variants to the disease remains unclear. Herein, a whole-genome sequencing study in four affected and four healthy relatives of a consanguineous Italian family identified a novel missense c.1801T > C (p.S601P) variant in the GRAMD1B gene that is shared within MS cases and resides under a linkage peak (LOD: 2.194). Sequencing GRAMD1B in 91 familial MS cases revealed two additional rare missense and two splice-site variants, two of which (rs755488531 and rs769527838) were not found in 1000 Italian healthy controls. Functional studies demonstrated that GRAMD1B, a gene with unknown function in the central nervous system (CNS), is expressed by several cell types, including astrocytes, microglia and neurons as well as by peripheral monocytes and macrophages. Notably, GRAMD1B was downregulated in vessel-associated astrocytes of active MS lesions in autopsied brains and by inflammatory stimuli in peripheral monocytes, suggesting a possible role in the modulation of inflammatory response and disease pathophysiology.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,434
Score d'incertitude au seuil0,834

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,172
Tête enseignante GPT0,332
Écart entre enseignants0,160 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations4
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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