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Enregistrement W4380794575 · doi:10.1161/circ.146.suppl_1.11627

Abstract 11627: Genetic Testing for Hereditary Amyloid Transthyretin Amyloidosis: Insights From the Compass Program

2022· article· en· W4380794575 sur OpenAlexaffabout
Kunal Bhatt, Diego Delgado, Sami Khella, Meghan C. Towne, Gwendolyn E. Kaeser, Victoria Sanjurjo, Keyur B. Shah

Notice bibliographique

RevueCirculation · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueAmyloidosis: Diagnosis, Treatment, Outcomes
Établissements canadiensToronto General Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineTransthyretinAmyloidosisGenetic testingInternal medicineDiseaseAmyloid (mycology)GastroenterologyPathology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Introduction: Hereditary amyloid transthyretin (hATTR, or ATTRv [variant]) amyloidosis is a progressive and fatal disease caused by alterations in the transthyretin ( TTR ) gene that result in the deposition of misfolded protein throughout the body, leading to multisystem dysfunction. The p.V142I and p.T80A pathogenic alterations typically manifest with a cardiac phenotype, and early diagnosis is crucial to achieving optimal patient outcomes. The hATTR Compass Program offers confidential genetic testing to patients suspected of having hATTR in the United States, Canada, and Puerto Rico. Methods: Patients were referred to Compass for genetic testing using a TTR single-gene analysis, a cardiovascular-focused 92-gene panel, or a neuropathy-focused 81-gene panel. All patient demographics were self-reported. This report analyzes patients with TTR alterations. Results: A total of 22,801 patients were referred for genetic testing; 1469 (6%) patients were positive for TTR . Of those, 1237 (84%) had the p.V142I alteration and 73 (5%) had the p.T80A alteration. Patients with p.V142I were predominantly Black (81%), while patients with p.T80A were predominantly White (86%). Most p.V142I patients were male (60%), while 48% of p.T80A patients were male. The average age at testing was earlier in patients with p.T80A (56 y) compared with p.V142I (67 y). The majority of p.T80A patients reported a family history of ATTR (64%), contrasting with only 23% of p.V142I patients. In patients with p.V142I and p.T80A who reported symptoms (1049 vs 42, respectively), most reported heart disease (90% vs 71%). Other symptoms included bilateral carpel tunnel syndrome (24% vs 31%), renal issues (22% vs 12%), and gastrointestinal issues (9% vs 31%). Patients with p.T80A reported a higher incidence of sensory (52%), motor (31%), and autonomic (29%) dysfunction compared with patients with p.V142I (31%, 18%, and 21%, respectively). Conclusions: Patients with p.V142I were mostly Black and were less likely to have a known family history of hATTR. Both p.V142I and p.T80A patients presented with mixed symptoms, including heart disease and polyneuropathies. Genetic testing may be an efficient path toward early diagnosis and treatment for this progressive and fatal disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,008
Score d'incertitude au seuil0,015

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,024
Tête enseignante GPT0,265
Écart entre enseignants0,241 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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