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Enregistrement W4400133061 · doi:10.52768/2379-1039/2209

Novel MYT1L gene mutation and cerebral palsy: A case report

2024· article· en· W4400133061 sur OpenAlexaff
Johanie Victoria Piché, Myriam Srour, Michael Shevell

Notice bibliographique

RevueOpen Journal of Clinical and Medical Case Reports · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCerebral Palsy and Movement Disorders
Établissements canadiensMcGill UniversityMcGill University Health Centre
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésCerebral palsyMicrocephalyMedicineMagnetic resonance imagingSpastic cerebral palsyEtiologyPediatricsPathologyPhysical medicine and rehabilitationSpasticRadiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Over the last decade, a body of genes that may underlie cerebral palsy causation has been elaborated. The objective of this case report is to highlight the possible implication of a loss-of-function pathogenic variant in myelin transcription factor-1 like (MYT1L) gene, not associated with cerebral palsy in prior literature, in the development of cerebral palsy. Our patient is a 22-month-old female referred for specialty evaluation of developmental delay who was subsequently diagnosed with spastic quadriplegic cerebral palsy. Normal magnetic resonance imaging and the finding of microcephaly prompted genetic analysis, which revealed a MYT1L pathogenic variant. Based on the critical function of MYT1L in brain development and based on the reported phenotypes associated with MYT1L, we conclude that a MYT1L pathogenic variant could contribute to the development of cerebral palsy. We therefore recommend that in cases of cerebral palsy where no acquired causes are identified and where, despite neurological findings beyond cerebral palsy (i.e., microcephaly), magnetic resonance imaging is normal, a genetic etiology should be suspected. In these cases, genetic testing should include testing specifically for the MYT1L gene as well as the other genes known to be associated with cerebral palsy.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,010
Score d'incertitude au seuil0,018

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0030,002
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,002
Bibliométrie0,0050,003
Études des sciences et des technologies0,0050,004
Communication savante0,0030,004
Science ouverte0,0030,004
Intégrité de la recherche0,0100,006
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,070
Tête enseignante GPT0,420
Écart entre enseignants0,350 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2024
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