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Enregistrement W4402825491 · doi:10.1212/wnl.0000000000209832

Gene-Specific Effects on Brain Volume and Cognition of <i>TMEM106B</i> in Frontotemporal Lobar Degeneration

2024· article· en· W4402825491 sur OpenAlexfundno aff
Marijne Vandebergh, Eliana Marisa Ramos, Nick Corriveau‐Lecavalier, Vijay K. Ramanan, John Kornak, Carly Mester, Tyler Kolander, Danielle Brushaber, Adam M. Staffaroni, Daniel H. Geschwind, Amy Wolf, Kejal Kantarci, Tania F. Gendron, Leonard Petrucelli, Marleen Van den Broeck, Sarah Wynants, Matthew Baker, Sergi Borrego‐Écija, Brian S. Appleby, Sami J. Barmada, Andrea Bozoki, David Clark, R. Ryan Darby, Bradford C. Dickerson, Kimiko Domoto‐Reilly, Julie A. Fields, Douglas Galasko, Nupur Ghoshal, Neill R. Graff‐Radford, Ian Grant, Lawrence S. Honig, Ging‐Yuek Robin Hsiung, Edward D. Huey, David J. Irwin, David S. Knopman, Justin Kwan, Gabriel C. Léger, Irene Litvan, Joseph C. Masdeu, Mario F. Mendez, Chiadi U. Onyike, Belén Pascual, Peter Pressman, Aaron Ritter, Erik D. Roberson, Allison Snyder, Anna Campbell Sullivan, Maria Carmela Tartaglia, Dylan Wint, Hilary W. Heuer, Leah K. Forsberg, Adam L. Boxer, Howard J. Rosen, Bradley F. Boeve, Rosa Rademakers

Notice bibliographique

RevueNeurology · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute of Mental HealthNational Institute on AgingCanadian Institutes of Health ResearchAvid RadiopharmaceuticalsAlzheimer SocietyParkinsonfondenUniversity of TorontoUniversity of California, San DiegoAlzheimer Society of B.C.ACADIA PharmaceuticalsGenentechEisaiUniversity of PennsylvaniaCurePSPUniversity of Southern CaliforniaPfizerBiogenEli Lilly and CompanyBrightFocus FoundationAstraZenecaBristol-Myers SquibbNational Institutes of HealthNational Ataxia FoundationTauRx PharmaceuticalsAlzheimer's Association
Mots-clésFrontotemporal lobar degenerationFrontotemporal dementiaCognitionNeuroscienceDegeneration (medical)PsychologyMedicinePathologyDementiaDisease

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background and Objectives TMEM106B has been proposed as a modifier of disease risk in FTLD-TDP, particularly in GRN pathogenic variant carriers. Furthermore, TMEM106B has been investigated as a disease modifier in the context of healthy aging and across multiple neurodegenerative diseases. The objective of this study was to evaluate and compare the effect of TMEM106B on gray matter volume and cognition in each of the common genetic FTD groups and in patients with sporadic FTD. Methods Participants were enrolled through the ARTFL/LEFFTDS Longitudinal Frontotemporal Lobar Degeneration (ALLFTD) study, which includes symptomatic and presymptomatic individuals with a pathogenic variant in C9orf72, GRN, MAPT, VCP, TBK1, TARDBP, symptomatic nonpathogenic variant carriers, and noncarrier family controls. All participants were genotyped for the TMEM106B rs1990622 SNP. Cross-sectionally, linear mixed-effects models were fitted to assess an association between TMEM106B and genetic group interaction with each outcome measure (gray matter volume and UDS3-EF for cognition), adjusting for education, age, sex, and CDR+NACC-FTLD sum of boxes. Subsequently, associations between TMEM106B and each outcome measure were investigated within the genetic group. For longitudinal modeling, linear mixed-effects models with time by TMEM106B predictor interactions were fitted. Results The minor allele of TMEM106B rs1990622, linked to a decreased risk of FTD, associated with greater gray matter volume in GRN pathogenic variant carriers under the recessive dosage model (N = 82, beta = 3.25, 95% CI [0.37–6.19], p = 0.034). This was most pronounced in the thalamus in the left hemisphere (beta = 0.03, 95% CI [0.01–0.06], p = 0.006), with a retained association when considering presymptomatic GRN pathogenic variant carriers only (N = 42, beta = 0.03, 95% CI [0.01–0.05], p = 0.003). The minor allele of TMEM106B rs1990622 also associated with greater cognitive scores among all C9orf72 pathogenic variant carriers (N = 229, beta = 0.36, 95% CI [0.05–0.066], p = 0.021) and in presymptomatic C9orf72 pathogenic variant carriers (N = 106, beta = 0.33, 95% CI [0.03–0.63], p = 0.036), under the recessive dosage model. Discussion We identified associations of TMEM106B with gray matter volume and cognition in the presence of GRN and C9orf72 pathogenic variants. The association of TMEM106B with outcomes of interest in presymptomatic GRN and C9orf72 pathogenic variant carriers could additionally reflect TMEM106B's effect on divergent pathophysiologic changes before the appearance of clinical symptoms.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,008

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,276
Écart entre enseignants0,255 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations6
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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