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Enregistrement W4402973519 · doi:10.1016/j.omtm.2024.101349

Single cell and TCR analysis of immune cells from AAV gene therapy-dosed Duchenne muscular dystrophy patients

2024· article· en· W4402973519 sur OpenAlexfundno aff
Michael R. Emami, Mark A. Brimble, Alejandro Espinoza, Jane Owens, Laurence O. Whiteley, Sandra Casinghino, Thomas A. Lanz, Philip K. Farahat, Matteo Pellegrini, Courtney S. Young, Paul G. Thomas, Elizabeth M. McNally, S. Armando Villalta, Stefan Schattgen, Melissa J. Spencer

Notice bibliographique

RevueMolecular Therapy — Methods & Clinical Development · 2024
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMuscle Physiology and Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesAmerican Lebanese Syrian Associated CharitiesPetroleum Technology Alliance CanadaUniversity of California, Los AngelesNational Institutes of HealthNational Institute of Neurological Disorders and StrokeCystic Fibrosis Foundation TherapeuticsNational Institute of Arthritis and Musculoskeletal and Skin DiseasesNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesNational Heart, Lung, and Blood InstitutePfizerCystic Fibrosis FoundationU.S. Department of Defense
Mots-clésDuchenne muscular dystrophyDystrophinPeripheral blood mononuclear cellMuscular dystrophyDosingT-cell receptormdx mousePeripheral bloodMedicineImmunologyBiologyT cellGeneticsInternal medicineImmune system

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

transgene. High vector doses (>1E14 vg/kg) are needed to globally transduce skeletal muscles; however, such doses trigger immune-related adverse events. Mitigating these immune responses is crucial for widespread application of AAV-based therapies. We used single-cell RNA sequencing and T cell receptor (TCR) sequencing on peripheral blood mononuclear cells from five participants prior to, and after, dosing. One subject in the high-dose cohort experienced thrombotic microangiopathy (TMA). Few changes in cell frequencies occurred after treatment; however, differential gene expression demonstrated induction of interferon response genes in most T cell types. T cell clonotype and clumping analysis showed the expansion or appearance of groups of related TCR sequences in the post-treatment samples. Three of these expanded clumps could be assigned to prior human herpesvirus infections, two of which were present in the participant that exhibited TMA. These data provide insight on the mechanistic basis of human immune-AAV interactions and lay a foundation for improved understanding of why TMA arises in some patients and not others.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,156
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,028
Tête enseignante GPT0,343
Écart entre enseignants0,315 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations10
Publié2024
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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