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Enregistrement W4409048803 · doi:10.1016/j.eclinm.2025.103168

Caplacizumab use in immune-mediated thrombotic thrombocytopenic purpura: an international multicentre retrospective Cohort study (The Capla 1000+ project)

2025· article· en· W4409048803 sur OpenAlexaff
Paul Coppo, Michaël Bubenheim, Y. Benhamou, Linus A. Völker, Paul Brinkkötter, Lucas Kühne, Paul Knoebl, María Eva Mingot‐Castellano, Cristina Pascual, Javier de la Rubia, Julio del Río-Garma, Shruti Chaturvedi, Camila Masias, Marshall Mazepa, Xiaopu Zheng, György Sinkovits, Marienn Réti, Christopher J. Patriquin, Katerina Pavenski, T Boechat, João Samuel de Holanda Farias, Eduardo Flávio Oliveira Ribeiro, Michaela Larissa Lobo de Andrade, Agnès Veyradier, Bérangère S. Joly, Raïda Bouzid, Kazuya Sakai, Masanori Matsumoto, Pasquale Agosti, Ilaria Mancini, Flora Peyvandi, Eleni Gavriilaki, Matthew Stubbs, Amjad Hmaid, Spero R. Cataland, Bernhard Lämmle, Marie Scully

Notice bibliographique

RevueEClinicalMedicine · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueComplement system in diseases
Établissements canadiensSt. Michael's HospitalUniversity Health Network
Organismes subventionnairesNational Heart, Lung, and Blood InstituteBioCrystSwedish Orphan BiovitrumFondazione IRCCS Ca' Granda Ospedale Maggiore PoliclinicoDirection Générale de l’offre de SoinsDeutsche ForschungsgemeinschaftAlexion PharmaceuticalsEuropean CommissionSanofiAstraZenecaChugai PharmaceuticalAmgen
Mots-clésMedicineThrombocytopenic purpuraRetrospective cohort studyThrombotic thrombocytopenic purpuraCohortCohort studyInternal medicineImmunologyImmune systemPediatricsPlatelet

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: The anti-Von Willebrand Factor (VWF) nanobody caplacizumab is licensed for adults with immune-mediated thrombotic thrombocytopenic purpura (iTTP) in association with therapeutic plasma exchange (TPE) and immunosuppression. However, whether caplacizumab reduces mortality, and its optimal timing of initiation, is not completely settled. Methods: This international, multicenter retrospective cohort study recruited patients from 2018 until 2023 and data collection took place from January 1st to June 30th 2023 in the participating centers. One thousand and fifteen patients were treated with daily TPE, immunosuppression with corticosteroids ± rituximab, and caplacizumab (caplacizumab group), which was compared to historic controls treated with TPE and corticosteroids ± rituximab (control group, N = 510). Caplacizumab initiation was classified as early (within 3 days; 76% of cases) or delayed (≥4 days from first TPE). Findings: Three-month survival rate in the caplacizumab group was 98.5%, compared with 94% in controls (P < 0.0001). Three-month mortality rate was 4.2-fold higher in controls than in caplacizumab-treated patients (95% CI: 2.22-7.7, P < 0.0001), regardless of rituximab use. In both groups, death was observed primarily in elderly patients, and age was the factor most associated with 3-month mortality. Patients receiving caplacizumab showed reduced refractoriness, exacerbations, and required fewer TPE sessions to achieve clinical response versus controls (P < 0.0001 all). Time to clinical response in the caplacizumab group was shorter than in controls, and even shorter in patients with early caplacizumab initiation (P < 0.0001 both). Caplacizumab-related adverse events were observed in 21% of patients, with major bleeding in 2.4%, which was more common in elderly patients. Interpretation: The early association of Caplacizumab to TPE and immunosuppression significantly reduces unfavorable outcomes during iTTP, including death, and alleviates the burden of care at the potential expense of bleeding events. Advanced age, however, remains an adverse factor for survival. The limitations of our study include its retrospective and multicentric design and the use of a historical control cohort. Funding: None.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,009
Score d'incertitude au seuil0,999

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,039
Tête enseignante GPT0,364
Écart entre enseignants0,324 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations37
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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