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Enregistrement W4411636199 · doi:10.1208/s12248-025-01093-y

Pharmacokinetics and Pharmacodynamics of Nomlabofusp in Non-clinical Studies of Friedreich’s Ataxia

2025· article· en· W4411636199 sur OpenAlexaff
Flavia Toni, Vanessa Ragaglia, Devin Schecter, Eric Gonzalez, Erik Wagner, Xin Xu, R. Mark Payne, Jean‐Nicholas Mess, Matthew G. Baile, Adrienne Clements‐Egan, Gopi Shankar

Notice bibliographique

RevueThe AAPS Journal · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensAltasciences (Canada)
Organismes subventionnairesNational Center for Advancing Translational SciencesNational Institutes of HealthFrederick National Laboratory for Cancer Research
Mots-clésFrataxinAtaxiaPharmacokineticsPharmacodynamicsPharmacologyKnockout mouseMedicineBiologyEndocrinologyInternal medicineNeuroscienceMitochondrionCell biologyReceptor

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Nomlabofusp is a cell penetrant peptide-based recombinant fusion protein designed to enter cells and deliver human frataxin into the mitochondria of adults and children with Friedreich's ataxia. In this article we present non-clinical studies evaluating the pharmacology of nomlabofusp, including in a murine striated muscle tissue frataxin knockout model of Friedreich's ataxia. We demonstrate that subcutaneous administration of nomlabofusp distributes in a dose-dependent manner to several organs including the dorsal root ganglion, heart, and skeletal muscle, which are known to be predominantly affected in Friedreich's ataxia, as well as to other tissues, including skin. Plasma nomlabofusp concentrations correlated with levels of human frataxin delivered by nomlabofusp into tissues, and the increases in frataxin were correlated amongst tissues, especially with skin. In the knockout mice, we show that the pharmacokinetics and processing of nomlabofusp were comparable with wild type animals and that treatment with nomlabofusp halts the progression of cardiac dysfunction and significantly increased survival. Together, the findings from these non-clinical studies demonstrate that nomlabofusp exposure increases human frataxin in Friedreich's ataxia-relevant tissues and provide evidence of pharmacologic effects.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,022
Score d'incertitude au seuil0,339

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,075
Tête enseignante GPT0,423
Écart entre enseignants0,349 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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