Repeatability of Multiple Breath Washout in Pediatric Primary Ciliary Dyskinesia
Notice bibliographique
Résumé
BACKGROUND: Primary ciliary dyskinesia (PCD) is a motile ciliopathy characterized by abnormal mucociliary clearance and progressive lung disease. Spirometry is commonly used to monitor lung health and response to treatment, but it is known to be insensitive to early subclinical lung disease in PCD. Multiple breath washout is more sensitive than spirometry, but its repeatability in PCD has not been assessed. OBJECTIVES: To evaluate the (i) same-day and (ii) 28-day repeatability of lung clearance index 2.5% (LCI) in PCD. METHODS: Participants > 6 years old with a confirmed PCD diagnosis were recruited from two Canadian PCD centers. Participants completed baseline lung function tests to measure their forced expiratory volume in 1-second, z-score (FEV1z), and LCI. Tests were repeated either on the same day or after 28 days. No clinical interventions were performed during the same-day repeat testing. Outpatient therapies were unchanged during 28-day repeat testing. Repeatability was assessed using intraclass correlation (ICC), and Bland-Altman plots (B&A). RESULTS: Twenty-three participants were enrolled (same-day: 16; 28-day: 13). The same-day and 28-day repeat testing ICC for FEV1z were 0.9 and 0.92, and LCI were 0.95 and 0.71, respectively. Baseline testing showed that most participants had abnormal LCI (18 of 29 tests), even in those with FEV1z in the normal range. FEV1z and LCI exhibited a weak inverse correlation. CONCLUSIONS: LCI is a repeatable and sensitive lung function measure in PCD patients, and may be a suitable outcome metric for clinical trials, particularly in patients with early subclinical lung disease.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,008 | 0,018 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,001 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,001 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,001 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,001 | 0,001 |
| Intégrité de la recherche | 0,001 | 0,001 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,001 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».