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Enregistrement W4412489184 · doi:10.1002/alz.70367

Structural and functional connectivity in tau mutation carriers: from presymptomatic to symptomatic frontotemporal dementia

2025· article· en· W4412489184 sur OpenAlexafffund
Arabella Bouzigues, Vincent Le Du, Matthieu Joulot, Ninon Peysson, Marion Houot, Benoît Béranger, Lucy L. Russell, Phoebe H. Foster, Eve Ferry‐Bolder, John C. van Swieten, Lize C. Jiskoot, Harro Seelaar, Raquel Sánchez‐Valle, Robert Laforce, Caroline Graff, Daniela Galimberti, Rik Vandenberghe, Alexandre de Mendonça, Pietro Tiraboschi, Isabel Santana, Alexander Gerhard, Johannes Levin, Sandro Sorbi, Markus Otto, Maxime Bertoux, Thibaud Lebouvier, Simon Ducharme, Christopher Butler, Isabelle Le Ber, Elizabeth Finger, Maria Carmela Tartaglia, Mario Masellis, James B. Rowe, Matthis Synofzik, Fermín Moreno, Barbara Borroni, Jonathan D. Rohrer, Raffaella Migliaccio

Notice bibliographique

RevueAlzheimer s & Dementia · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensHealth Sciences CentreOccupational Cancer Research CentreWestern UniversityMcGill UniversitySunnybrook Health Science CentreMcGill University Health CentreUniversity of TorontoMontreal Neurological Institute and HospitalUniversité Laval
Organismes subventionnairesNIHR Cambridge Biomedical Research CentreUCLH Biomedical Research CentreMedical Research CouncilInstituto de Salud Carlos IIIFondation Philippe ChatrierTau ConsortiumCanada First Research Excellence FundAssociation pour la Recherche sur la Sclérose Latérale Amyotrophique et autres Maladies du MotoneuroneVetenskapsrådetFondation pour la Recherche sur AlzheimerMinistero della SaluteWeston Brain InstituteKarolinska InstitutetZonMwBrain Research UKMcGill UniversityDeutsche ForschungsgemeinschaftBrain FoundationWellcome TrustUniversity College LondonStichting DioraphteUniversity of CambridgeCanadian Institutes of Health ResearchFondation Vaincre AlzheimerBundesministerium für Bildung und ForschungNational Institute for Health and Care ResearchAlzheimer NederlandEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekAgence Nationale de la Recherche
Mots-clésFrontotemporal dementiaMutationDementiaFunctional connectivityMedicineNeurosciencePsychologyGeneticsInternal medicineBiologyDiseaseGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: Microtubule-associated protein tau (MAPT) mutations cause frontotemporal dementia (FTD), characterised by behavioural, language, and motor impairments due to brain connectivity disruptions. We investigated structural and functional connectivity in 86 mutation carriers and 272 controls to map connectivity changes at different disease stages. METHODS: The CDR Dementia Staging Instrument plus National Alzheimer's Coordinating Center (NACC) Behaviour and Language domains (CDR plus NACC FTLD) stratified carriers into three groups: asymptomatic, prodromal, and symptomatic. We extracted measures of cortical thickness, white matter integrity, and functional connectivity, which were compared between each carrier group and controls using linear mixed models. RESULTS: Early isolated functional disruptions in salience/visual networks were present in asymptomatic carriers, along with anterior cingulate gray matter reductions. In prodromal carriers, functional changes extended to other networks, with additional structural damage in temporal poles/cingulate. DISCUSSION: This study shows that functional networks likely drive lifelong compensation for a genetically determined disease, manifesting clinically when structural damage reaches a critical threshold. This supports connectivity measures as potential biomarkers for MAPT-related neurodegeneration. HIGHLIGHTS: Our findings reveal the progressive and staged nature of structural and functional connectivity alterations in MAPT mutation carriers, with distinct patterns at each disease stage. In asymptomatic carriers, we identified early functional connectivity alterations in salience and visual networks, despite preserved white matter and only subtle gray matter atrophy. These appear to represent both response to pathology and possible compensatory mechanisms. In prodromal carriers, functional connectivity alterations were accompanied by structural damage, including cortical atrophy and white matter tract disruptions, in regions directly connected to early-affected networks. The sequential progression, from functional connectivity changes to structural degeneration, aligns with the hypothesis that tau propagates along axonal connections, disrupting neural network integrity before measurable atrophy occurs. We propose a theoretical data-driven model of biomarker evolution in MAPT mutation carriers, highlighting functional disruptions as early indicators and structural damage as a later-stage hallmark. These connectivity biomarkers have the potential to inform therapeutic strategies and clinical trial design.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,005
Score d'incertitude au seuil0,010

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,294
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations5
Publié2025
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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