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Enregistrement W4414997569 · doi:10.1038/s41380-025-03280-x

Cortical microstructure is associated with disease severity and clinical progression in genetic frontotemporal dementia: a GENFI study

2025· article· en· W4414997569 sur OpenAlexafffund
Elena Rodriguez‐Vieitez, Melissa Taheri Rydell, Abbe Ullgren, Víctor Montal, Ignacio Illán‐Gala, Juan Fortea, Vesna Jelić, Arabella Bouzigues, Lucy L. Russell, Phoebe H. Foster, Eve Ferry‐Bolder, Lize C. Jiskoot, Harro Seelaar, Raquel Sánchez‐Valle, Robert Laforce, Daniela Galimberti, Rik Vandenberghe, Alexandre de Mendonça, Pietro Tiraboschi, Isabel Santana, Alexander Gerhard, Johannes Levin, Sandro Sorbi, Markus Otto, Florence Pasquier, Simon Ducharme, Christopher Butler, Elizabeth Finger, Maria Carmela Tartaglia, Mario Masellis, James B. Rowe, Matthis Synofzik, Fermín Moreno, Barbara Borroni, Jonathan D. Rohrer, Eric Westman, Caroline Graff

Notice bibliographique

RevueMolecular Psychiatry · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAlzheimer's disease research and treatments
Établissements canadiensSunnybrook Health Science CentreOccupational Cancer Research CentreWestern UniversityMcGill UniversityDouglas Mental Health University InstituteUniversity of TorontoMontreal Neurological Institute and HospitalUniversité Laval
Organismes subventionnairesNIHR Cambridge Biomedical Research CentreInstituto de Salud Carlos IIICanadian Institutes of Health ResearchFaculté de Médecine, Université LavalDemensfondenGeorge Institute for Global HealthCentro de Investigación Biomédica en Red sobre Enfermedades NeurodegenerativasUniversitat Autònoma de BarcelonaStichting DioraphteMedical Research CouncilUniversità degli Studi di BresciaEuropean Regional Development FundUniversitat de BarcelonaUniversidade de LisboaÅhlén-stiftelsenFondazione I.R.C.C.S. Istituto Neurologico Carlo BestaEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchUniversità degli Studi di MilanoUniversità degli Studi di FirenzeVetenskapsrådetCambridge University HospitalsStockholms Läns LandstingKU LeuvenUniversidade de CoimbraImperial College LondonUniversity of TorontoBundesministerium für Bildung und ForschungMinisterio de Economía y CompetitividadNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekNational Institute for Health and Care ResearchAlzheimer SocietyInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleMinistero della SaluteAlzheimer NederlandEberhard Karls Universität TübingenZonMwUniversity of CambridgeSorbonne UniversitéMcGill UniversityAlzheimer's AssociationGlobal Brain Health InstituteWeston Brain InstituteAlzheimerfondenKarolinska InstitutetUniversité de LilleSunnybrook Research InstituteUniversité LavalGun och Bertil Stohnes StiftelseNeuroförbundetStiftelsen för Gamla TjänarinnorBarcelona Supercomputing CenterDeutsches Zentrum für Neurodegenerative Erkrankungen
Mots-clésFrontotemporal dementiaC9orf72Clinical Dementia RatingDementiaTauopathyDiseaseAlzheimer's diseaseNeuroimaging

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The study of genetic frontotemporal dementia (FTD) allows investigating its earliest presymptomatic stages. Using cross-sectional T1-weighted and diffusion-weighted MRI, we test the hypothesis that cortical microstructural alterations, quantified as cortical mean diffusivity (cMD), are detectable earlier and are more strongly associated with clinical progression than cortical thickness (CTh). The sample comprised n = 710 individuals (47.8 ± 13.5 years, 56.6% female, 14.1 ± 3.3 years of education), including 118 symptomatic carriers and 305 presymptomatic carriers with mutations in C9orf72, GRN or MAPT genes, and 287 non-carriers, collected from 24 GENFI sites. A subset of n = 453 individuals (289 carriers, 164 non-carriers) were investigated across Clinical Dementia Rating (CDR) = 0, 0.5 and ≥1 stages. Two subsets had longitudinal clinical outcome measures, including n = 403 individuals (239 carriers, 164 non-carriers) with Cambridge Behavioural Inventory-Revised scores during 2.8 ± 1.6 years, and n = 261 individuals (164 carriers, 97 non-carriers) with CDR Sum-of-Boxes scores during 2.0 ± 0.8 years. Regional cMD and CTh were entered into linear mixed-effects models incorporating age, sex and education as covariates; site, and individual nested within site were random intercepts. The results demonstrated that cMD is more sensitive than CTh to track early cortical injury, with elevated cMD first observed at CDR = 0 in C9orf72 carriers, followed by MAPT carriers (from CDR = 0.5 stage), and by GRN carriers (beginning at CDR ≥ 1). At all stages, cortical microstructural injury had stronger effect size and was more widespread than cortical thinning. In all mutation carrier types, cMD was more strongly associated than CTh with subsequent clinical progression. Cortical microstructure is a promising biomarker to identify at-risk individuals before atrophy and clinical progression, with utility in therapeutic trials.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,015
Score d'incertitude au seuil0,031

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,011
Tête enseignante GPT0,352
Écart entre enseignants0,342 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2025
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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