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Enregistrement W4415449915 · doi:10.1210/jendso/bvaf149.803

SAT-248 A Case Series of Heterozygous Familial Hypercholesteremia With PCSK9 Inhibitor Failure

2025· article· en· W4415449915 sur OpenAlexaff
Akshay Varghese, Robert A. Hegele, Amanda J. Berberich

Notice bibliographique

RevueJournal of the Endocrine Society · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueLipoproteins and Cardiovascular Health
Établissements canadiensRobarts Clinical TrialsWestern University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésEvolocumabAlirocumabEzetimibePCSK9Familial hypercholesterolemiaMonoclonalStatinDyslipidemia

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Disclosure: A. Varghese: None. R.A. Hegele: None. A. Berberich: None. Background: Monoclonal antibodies (MABs) to proprotein convertase subtilisin/kexin 9 (PCSK9) are commonly used to treat heterozygous familial hypercholesterolemia (HeFH). Both evolocumab and alirocumab have demonstrated efficacy in reducing low-density-lipoprotein cholesterol (LDL-C) in patients with HeFH. While a few reports describing patients with initial non-response to PCSK9 MAbs, with proposed mechanisms including the development of anti-drug antibodies, medication injection technique and LDLR variant classification, we describe here the rare scenario of initial robust response followed by subsequent loss of response to PCSK9 MAbs in two individuals with HeFH.CASE 1: A 60-year-old woman with a history of relapsing polychondritis was evaluated for dyslipidemia with an initial LDL-C of 6.49mmol/L (251mg/dL). She was diagnosed with HeFH via clinical criteria. Despite treatment with rosuvastatin 40mg daily, LDL-C remained high at 5.35mmol/L (207mg/dL). Evolocumab 140mg every 2 weeks was started and her LDL-C improved to 0.97mmol/L (36.4mg/dL). After one year of stable response, her LDL-C increased to 6.00mmol/L (232mg/dL) despite ongoing treatment. Evolocumab was switched to alirocumab which initially reduced her LDL-C to 2.65 mmol/L (102.5 mg/dL), but it later rose again. Ezetimibe 10mg daily was added and patient is awaiting approval for inclisiran.CASE 2: An 18-year-old woman with type 1 diabetes and celiac disease was seen in September 2012 for dyslipidemia. Prior statin and ezetimibe treatments were discontinued due to myalgias. Her initial LDL-C was 7.23mmol/L (279.6mg/dL). Genetic testing revealed a heterozygous pathogenic LDLR variant (p.Gly723Ter). Pravastatin 40 mg was started but discontinued due to myalgias. Evolocumab 140 mg every two weeks was initiated, and her LDL-C improved to 3.26 mmol/L (126.1 mg/dL). However, after a year, her LDL-C rose to 7.72 mmol/L (298.5 mg/dL). Switching to alirocumab reduced her LDL-C to 1.76 mmol/L (68.1 mg/dL), but within three years, it increased again to 7.65 mmol/L (295.8 mg/dL). Ezetimibe 10 mg daily was reintroduced, but the patient continues to experience refractory hyperlipidemia. Discussion: These two cases demonstrate an unusual loss of response to PCSK9 MAbs after initial successful reduction in LDL-C. We have identified only one other report describing this clinical phenomenon in a patient taking alirocumab. The mechanism underlying these observations is unclear but could include the development of neutralizing antibodies. Both patients described here have a history of autoimmunity, which may suggest a common causal link. Further research is needed to understand the underlying mechanisms and the likelihood of this occurring in other patients. These cases also highlight the need for ongoing vigilance in patients with high cholesterol and HeFH to ensure optimal cardiovascular protection. Presentation: Saturday, July 12, 2025

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,462
Score d'incertitude au seuil0,343

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,251
Écart entre enseignants0,243 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
Routes d'admission1
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