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Enregistrement W4415760957 · doi:10.1111/pai.70237

Single cell RNA‐seq analysis of hematopoietic cell types in 22q11.2 deletion syndrome reveals significant changes to non‐T cells

2025· article· en· W4415760957 sur OpenAlexaff
Katherine Beigel, Alsaati Nouf, Kelly Maurer, Donna M. McDonald‐McGinn, T. Blaine Crowley, Montana Knight, Sarah E. Henrickson, Anne S. Bassett, Kathleen E. Sullivan

Notice bibliographique

RevuePediatric Allergy and Immunology · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCongenital heart defects research
Établissements canadiensCentre for Addiction and Mental HealthUniversity Health Network
Organismes subventionnairesChildren's Hospital of Philadelphia
Mots-clésCell typeGeneCellHaematopoiesisHematopoietic cellSingle-cell analysisPhenotype

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: 22q11.2 Deletion syndrome is one of the most common inborn errors of immunity. There is a large body of literature supporting alterations to T cells as a result of thymic hypoplasia. Additional studies have supported changes to B cell behavior which have been presumed to be secondary to impaired T cell help. Yet, there remains a significant gap in our understanding of the impact of this syndrome on non-T cells. METHODS: This study utilized a cohort of 46 participants with 22q11.2 deletion syndrome and 18 age and sex-matched controls. 5' single-cell RNAseq was performed to characterize cell populations and altered gene expression. RESULTS: All cell types exhibited RNA expression differences between patients and controls. Across T cells, B cells, NK cells and monocytes, there were no conserved modules either up or down regulated; however, all cell types exhibited differences between controls and patients. Among naïve, memory, and terminal effector CD4 T cells, we observed a number of signatures related to proliferation as manifested by translation initiation and ribosomal component gene expression that were increased in patients. Patients who had had cardiac surgery had altered CD8 T cells with lower naïve CD8 T cells compared to patients who did not have cardiac surgery and increased gene expression in modules defined by oxidative phosphorylation and interferon exposure. CONCLUSIONS: Surprisingly, all cell types examined exhibited differences between patients and controls. Monocytes and NK cells, the cell types least likely to be directly impacted by thymic effects, had unique patterns of gene expression, although both were highly altered in patients. This suggests a widespread impact of the deletion that may be related to direct and indirect effects of reduced gene dosage.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,086
Score d'incertitude au seuil0,624

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,236
Écart entre enseignants0,230 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations1
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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