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Enregistrement W4416664626 · doi:10.1182/bloodadvances.2025016812

Outcomes following matched sibling donor transplantation for severe combined immunodeficiency: a report from the PIDTC

2025· article· en· W4416664626 sur OpenAlexaff
Ahmad Rayes, Brent R. Logan, Xuerong Liu, Jasmeen Dara, Rebecca H. Buckley, Joseph H. Oved, Neena Kapoor, Malika Kapadia, Sharat Chandra, Caridad Martinez, Nancy Bunin, Shanmuganathan Chandrakasan, Karin Chen, Jeffrey J. Bednarski, Hilary Haines, Hesham Eissa, Julie‐An Talano, Michael D. Keller, Christen L. Ebens, Sonali Chaudhury, Evan Shereck, Victor M. Aquino, Alan P. Knutsen, Jessie L. Alexander, Alfred P. Gillio, Deepak Chellapandian, Ami J. Shah, Holly Miller, Mark T. Vander Lugt, Christine M. Seroogy, Morna J. Dorsey, Talal Mousallem, Roberta Parrott, Richard J. O’Reilly, Paibel Aguayo‐Hiraldo, Susan E. Prockop, Blachy J. Dávila Saldaña, Monica S. Thakar, Lauri M. Burroughs, Troy R. Torgerson, Jennifer W. Leiding, Rebecca Marsh, Linda M. Griffith, Michael A. Pulsipher, Donald B. Kohn, Luigi D. Notarangelo, Morton J. Cowan, Jennifer M. Puck, Geoff D.E. Cuvelier, Jennifer Heimall, Élie Haddad, Sung‐Yun Pai, Christopher C. Dvorak

Notice bibliographique

RevueBlood Advances · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueImmunodeficiency and Autoimmune Disorders
Établissements canadiensCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineAlberta Children's Hospital
Organismes subventionnairesNHLBI Division of Intramural ResearchChildren's Hospital of PittsburghNational Institute of Allergy and Infectious DiseasesNational Cancer InstituteOffice of Naval ResearchNational Institutes of HealthFeinberg School of MedicineRare Diseases Clinical Research NetworkAtara BiotherapeuticsChildren's Healthcare of AtlantaSaint Louis UniversityChildren’s Hospital of Wisconsin Research InstituteNational Center for Advancing Translational SciencesLes Laboratories Pierre FabreSeattle Children's Research InstituteCalifornia Institute of Regenerative MedicineUniversity of CincinnatiChildren's National HospitalJohns Hopkins UniversityMemorial Sloan-Kettering Cancer CenterUniversity of WashingtonPfizerNorthwestern UniversityHealth Resources and Services AdministrationTexas Children's HospitalUniversity of MinnesotaChildren's Hospital of PhiladelphiaChildren's Hospital ColoradoAmgenEmory UniversityU.S. Department of Health and Human ServicesAflacbluebird bioCincinnati Children's Hospital Medical Center
Mots-clésSiblingTransplantationSevere combined immunodeficiencyCohortConditioning regimenRetrospective cohort studyHematopoietic stem cell transplantationHematopoietic cell

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

ABSTRACT: The Primary Immune Deficiency Treatment Consortium performed a retrospective analysis of 133 patients with severe combined immunodeficiency (SCID) receiving matched sibling donor (MSD) hematopoietic cell transplantation (HCT) between 1980 and 2023 at 30 North American institutions. In this largest cohort of MSD outcomes in patients with SCID to date, we examined the impact of conditioning regimen and graft-versus-host disease (GVHD) prophylaxis on survival and immune recovery. Outcomes after MSD HCT for SCID were excellent. Patients without an active infection or failure to thrive (FTT) at the time of HCT had 5-year overall survival superior to those with infection or FTT. Acute and chronic GVHD outcomes were independent of GVHD prophylaxis, conditioning regimen, SCID type, or presence of maternal engraftment. Patients without active infection at the time of HCT had superior chronic GVHD-free event-free survival vs those with infection. T-cell reconstitution at 6 months was less likely achieved with use of GVHD prophylaxis or serotherapy, and in patients with leaky SCID or Omenn syndrome. At 6 months, 1 year, and 2-5 years, T-cell reconstitution was less likely with ADA, DCLRE1C, or RAG genotype. B-cell reconstitution at 1 year and 2-5 years was negatively affected by development of grade 2 to 4 or 3 to 4 acute GVHD. Conditioning did not affect T- or B-cell reconstitution. Our data suggest omitting conditioning and GVHD prophylaxis for patients with typical SCID did not negatively affect 5-year outcomes after MSD HCT, but the data are insufficient to recommend this approach for best long-term outcomes. This trial was registered at www.clinicaltrials.gov as #NCT01186913 and #NCT01346150.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,443
Score d'incertitude au seuil0,721

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,258
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2025
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