A Psychometric Evaluation of Maximum Phonation Time and <scp> <i>S</i> / <i>Z</i> </scp> Ratio as Pragmatic Outcome Measures of Bulbar Function in Adults With Spinal Muscular Atrophy
Notice bibliographique
Résumé
INTRODUCTION/AIMS: A pragmatic evaluation of bulbar function among adults with spinal muscular atrophy (awSMA) is needed, requiring the validation of a low-cost, feasible outcome measure (OM). Maximum phonation time (MPT) and S/Z ratio (S/Z) are potential low-cost OMs for bulbar function. This study aimed to evaluate the psychometric properties of MPT and S/Z among awSMA. METHODS: This single-site prospective observational study followed awSMA over 12 months. Each participant completed MPT, S/Z, and a battery of routinely used OMs at baseline and 12 months. The psychometric properties of intra-rater reliability (IRR), test-retest reliability (TRT), concurrent validity (CV), predictive validity (PV), and sensitivity to change were evaluated. RESULTS: Fifteen awSMA completed the study, with a mean age of 35.5 (SD: 16.7) and 47% male participants. MPT correlated moderately with forced vital capacity (liters) and peak cough flow, and demonstrated high IRR (0.95, 0.94) and TRT over 12 months (0.80). MPT exhibited poor sensitivity to change over 12 months (0.08, 95% CI: -0.56 to 0.71). The S/Z did not exhibit significant CV, and demonstrated only modest TRT (0.55, 95% CI: 0.06-0.83), and low sensitivity to change (0.25, 95% CI: -0.32 to 0.83). DISCUSSION: MPT is a low-cost pragmatic tool to measure bulbar function and a surrogate for respiratory function OMs among awSMA. MPT may be helpful for patients with limited access to alternative bulbar or respiratory measures or for telehealth clinical care settings. MPT's low sensitivity to change limits its clinical utility over a 12-month interval. Larger studies are necessary.
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction distillée sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.
Scores Codex et Gemma par catégorie
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,001 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,001 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,000 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,000 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,000 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».