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Enregistrement W4378231868 · doi:10.3389/fmed.2023.1128557

Prime editing strategies to mediate exon skipping in DMD gene

2023· article· en· W4378231868 sur OpenAlexafffund
Cédric Happi Mbakam, Jeanne Roustant, Joël Rousseau, Pouiré Yaméogo, Yaoyao Lu, Anne Bigot, Kamel Mamchaoui, Vincent Mouly, Gabriel Lamothe, Jacques P. Tremblay

Notice bibliographique

RevueFrontiers in Medicine · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCRISPR and Genetic Engineering
Établissements canadiensUniversité Laval
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health Research
Mots-clésExonTandem exon duplicationFrameshift mutationExon shufflingExon trappingExon skippingDuchenne muscular dystrophySplice site mutationMolecular biologyGeneticsBiologyspliceGeneMutationRNA splicingAlternative splicingRNA

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Duchenne muscular dystrophy is a rare and lethal hereditary disease responsible for progressive muscle wasting due to mutations in the DMD gene. We used the CRISPR-Cas9 Prime editing technology to develop different strategies to correct frameshift mutations in DMD gene carrying the deletion of exon 52 or exons 45 to 52. With optimized epegRNAs, we were able to induce the specific substitution of the GT nucleotides of the splice donor site of exon 53 in up to 32% of HEK293T cells and 28% of patient myoblasts. We also achieved up to 44% and 29% deletion of the G nucleotide of the GT splice site of exon 53, as well as inserted 17% and 5.5% GGG between the GT splice donor site of exon 51 in HEK293T cells and human myoblasts, respectively. The modification of the splice donor site for exon 51 and exon 53 provoke their skipping and allowed exon 50 to connect to exon 53 and allowed exon 44 to connect to exon 54, respectively. These corrections restored the expression of dystrophin as demonstrated by western blot. Thus, Prime editing was used to induce specific substitutions, insertions and deletions in the splice donor sites for exons 51 and 53 to correct the frameshift mutations in DMD gene carrying deletions of exon 52 and exons 45 to 52, respectively.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,299
Score d'incertitude au seuil0,527

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,303
Écart entre enseignants0,294 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations14
Publié2023
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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