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Enregistrement W4413112197 · doi:10.1093/eurheartj/ehaf380

Titin-related familial dilated cardiomyopathy: factors associated with disease onset

2025· article· en· W4413112197 sur OpenAlexfundno aff
Renée Johnson, Robert A. Fletcher, Stacey Peters, Monique Ohanian, Magdalena Soka, Andrei Smolnikov, Katherine E Abihider, Michael J. Ackerman, Flavie Ader, Mohammed Akhtar, Ahmad S. Amin, Euan A. Ashley, J. Atherton, Rachel Austin, Annette F. Baas, Richard D. Bagnall, Samantha Barratt Ross, Jean‐Louis Blouin, Emily E. Brown, Henning Bundgaard, Douglas Cannie, Przemysław Chmielewski, Gemma Correnti, María G. Crespo‐Leiro, Matteo Dal Ferro, Lisa Dellefave‐Castillo, Fernándo Domínguez, Dennis Dooijes, Anne M. Dybro, Youssef Ed Demri, Mohamed El Hachmi, Luis Escobar-López, Sarah Foye, Maria Franaszczyk, Marta Gigli, Esther González López, Adeline Goudal, Sharon Graw, Michel Guipponi, Eric Haan, Jan Haas, Daniel Hammersley, Frederikke Hansen, Chris Hayward, Thomas Morris Hey, Stéphane Heymans, Carolyn Y. Ho, Arjan C. Houweling, Jodie Ingles, A. Ingrey, Andrew Jabbour, Paul A. James, Joeri A. Jansweijer, Jan D.H. Jongbloed, Anne Keogh, José M. Larrañaga‐Moreira, Ronald H. Lekanne Deprez, Ivan Macciocca, Peter S. Macdonald, Nicolas Mansencal, Julia Mansour, Cristina Martinez‐Veira, Barbara McDonough, Julie McGaughran, Kristen Medo, Marco Merlo, Ewa Michalak, Lorenzo Monserrat, Helen Mountain, Steven A. Muller, Anne M. Murphy, Brittney Murray, Emily C. Oates, Elizabeth Ormondroyd, Nicholas Pachter, Alessia Paldino, Aurélien Palmyre, Naveen L. Pereira, Kermshlise Picard, Nicola Poplawski, Sanjay Prasad, Julie Proukhnitzky, Jean-François Pruny, Patricia Réant, Pascale Richard, Anne Ronan, Farbod Sedaghat‐Hamedani, Christopher Semsarian, Garrett Storm, Sophie L.V.M. Stroeks, Petros Syrris, Matthew R.G. Taylor, Kate Thomson, Tina Thompson, J. Peter van Tintelen, Christoffer Rasmus Vissing, K. Waddell-Smith, Mathew Wallis, Dominica Zentner, Lesley C. Adès, Dimithu Alankarage, Morgan almog, Mohammad Al-Shinnag, Chris Barnett, Gillian M. Blue, Simon Bodek, Kirsten Boggs, Michael Bogwitz, Tiffany Boughtwood, Alessandra Bray, Marie‐Jo Brion, Jaye Brown, Robert J. Bryson‐Richardson, Leslie Burnett, Charlotte Burns, Michelle Cao, Will Carr, Sarah Casauria, Heather V. Chalinor, Yu‐Chen Chang, Gavin Chapman, Theodosia Charitou, Belinda Chong, Felicity Collins, Kathy Cox, Fiona Cunningham, Debjani Das, Jason A. Davis, Andrew M. Davis, Paul De Fazio, M. De Silva, Nicola Den Elzen, Sophie Devery, Julia Dobbins, Sally L. Dunwoodie, Nathan Dwyer, Stefanie Elbracht-Leong, David A. Elliott, A. Juanico Enríquez, Diane Fatkin, Vanessa S. Fear, Miriam Fine, Keri Finlay, Denisse Garza, Eleni Giannoulatou, Laura Gongolidis, Belinda Gray, Cassie Greer, Eric Haan, Mathilda Haas, Bernadette Hanna, Richard P. Harvey, Janette Hayward, Adam P. Hill, Georgie Hollingsworth, Georgina E. Hollway, Ari Horton, Denise Howting, Jodie Ingles, Joanne Isbister, Matilda R. Jackson, Sarah Jane-Pantaleo, Renee L. Johnson, Andrew Kelly, Sarah L. King‐Smith, Edwin P. Kirk, Sarah Kummerfeld, Timo Lassman, Jonathon Lipton, Sebastian Lunke, Paul MacIntyre, Evanthia O. Madelli, Amali Mallawaarachchi, Ellenore Martin, Jacob Mathew, Tessa Mattiske, Alison McLean, James W. McNamara, C. Medi, Alejandro Metke, Di Milnes, Michael R. Milward, A. Morrish, Jim Morwood, David Mowat, Chai‐Ann Ng, Natalie Nowak, Noelia Nunez Martinez, S. S. O'Sullivan, Angela Overkov, Chirag Patel, Mark J. Perrin, Matthew Perry, Andreas Pflaumer, Peta Phillips, Thuan Phuong, Rachel Pope-Couston, Nicola K. Poplawski, Preeti Punni, Michael C. Quinn, Sulekha Rajagopalan, Hariharan Raju, Emma M. Rath, Matthew Regan, Jonathan Rogers, Mark Ryan, Sarah A. Sandaradura, Nicole Schönrock, Paul Scuffham, Isabella Sherburn, Mary-Clare Sherlock, Emma S. Singer, Carla Smerdon, Janine Smith, Renee Smyth, Zornitza Stark, Raymond W. Sy, Dotti Tang, Jessica Taylor, Shelby Taylor, Michel Tchan, Jordan Thorpe, Alison Trainer, Gunjan Trivedi, Giulia Valente, Karin van Spaendonck‐Zwarts, Jamie I. Vandenberg, Kunal Verma, Miranda E. Vidgen, Jitendra K. Vohra, Kathryn Waddel-Smith, Robert G Weintraub, Meredith Wilson, David S. Winlaw, Lisa Worgan, Linda Wornham, Kathy H. C. Wu, Laura Yeates, Clare Arnott, Ali J. Marian, Jae Won Oh, Siv Fokstuen, Cynthia A. James, Roberto Barriales‐Villa, Benjamin Meder, Karim Wahbi, John R. Giudicessi, Victoria N. Parikh, James S. Ware, Nicolas Piriou, Caroline Rooryck, Neal K. Lakdawala, Luisa Mestroni, Gianfranco Sinagra, Perry Elliott, Hugh Watkins, Elizabeth M. McNally, Philippe Charron, Pablo García‐Pavía, María Luisa Peña‐Peña, Jens Mogensen, Alex Hørby Christensen, Zofia T. Bilińska, Torsten B. Rasmussen, Jonathan G. Seidman, Christine E. Seidman, Anneline S.J.M. te Riele, Job A.J. Verdonschot, Yigal M. Pinto, Imke Christiaans, Diane Fatkin

Notice bibliographique

RevueEuropean Heart Journal · 2025
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCardiomyopathy and Myosin Studies
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesHealth Data Research UKMedical Research Future FundCHIST-ERAHORIZON EUROPE European Innovation CouncilNational Human Genome Research InstituteCentro de Investigación Biomédica en Red Enfermedades CardiovascularesNational Heart, Lung, and Blood InstituteEuropean Regional Development FundCentro Nacional de Investigaciones CardiovascularesMedical Research CouncilMedical Research Council CanadaBundesministerium für Bildung und FrauenNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekHartstichtingZonMwCardiac Society of Australia and New ZealandNational Heart Foundation of AustraliaInstituto de Salud Carlos IIIAmgenNational Health and Medical Research CouncilEuropean Society of CardiologyMinisterio de Economía y CompetitividadSarnoff Cardiovascular Research FoundationBritish Heart FoundationNational Society of Genetic CounselorsSir Jules Thorn Charitable TrustNational Institute on AgingAbbott LaboratoriesNational Institute for Health and Care ResearchNSW Ministry of HealthHoward Hughes Medical InstituteCytokineticsSanofiHjerteforeningenAlan Turing InstituteWellcome TrustNational Institutes of HealthEuropean Research Area Network on Cardiovascular DiseasesBioMarin PharmaceuticalNIHR Imperial Biomedical Research CentreBristol-Myers Squibb CanadaEuropean CommissionAstraZenecaAlnylam PharmaceuticalsAgence Nationale de la RechercheAustralian GovernmentPfizerBristol-Myers SquibbMinisterio de Ciencia e InnovaciónNovo NordiskSt. Vincent's Clinic FoundationAmerican Heart Association
Mots-clésMedicineInternal medicineOdds ratioCardiologyCardiomyopathyDilated cardiomyopathyConfidence intervalAtrial fibrillationPopulationRisk factorHeart failure

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND AND AIMS: Truncating variants in the TTN gene (TTNtv) are the most common genetic cause of dilated cardiomyopathy (DCM) but also occur as incidental findings in the general population. This study investigated factors associated with the clinical manifestation of TTNtv. METHODS: An international multicentre retrospective observational study was performed in families with TTNtv-related DCM. Shared frailty models were used to estimate associations of variant characteristics with lifetime risk of DCM, and logistic regression to estimate odds ratios (ORs) for individual-level clinical risk factor profiles (cardiac conditions, cardiovascular comorbidities, lifestyle) and DCM. RESULTS: A total of 3158 subjects in 1043 families with TTNtv-related DCM were studied. TTNtv-positive subjects were 21-fold more likely to develop DCM [OR, 21.21; 95% confidence interval (CI), 14.80-30.39]. Disease onset was earlier in males, but was similar for TTNtv of different types and locations. The presence of clinical risk factors was associated with earlier DCM onset (OR, 3.41; 95% CI, 2.06-5.64), with a prior history of atrial fibrillation having a two-fold increased odds of DCM (OR, 2.05; 95% CI, 1.27-3.32). The prevalence of clinical risk factors increased with age; however, the strength of the DCM association was greatest for young-onset (<30 years) disease (OR, 4.75; 95% CI, 2.35-9.60). Administration of beta-adrenergic receptor or renin-angiotensin system-blocking drugs prior to overt DCM was associated with 87% reduced odds of DCM (OR, .13; 95% CI, .08-.23). CONCLUSIONS: Disease onset in TTNtv-associated familial DCM is dependent on individual patient context and is potentially modifiable by risk factor management and prophylactic therapeutic intervention.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,031
Tête enseignante GPT0,279
Écart entre enseignants0,248 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations8
Publié2025
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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